日消外会誌 27(5)11075∼ 1079,1994年画像上充実性腫瘍が疑われた前腸性肝裏胞の 1手術例茨城県立中央病院外科, 同朝戸裕二吉見富洋古川菱川修司聡雨宮隆太小林尚志小泉澄彦キ福田芳郎放射線科 ',同病理 tt 石塚恒夫小野久之大久保貴生太田岳洋長谷川博松枝い板橋正幸清中をした。症例は4 9 画像診断上, 充実性腫瘍との鑑別が困難であった線毛性前腸性肝襲胞の 1 4 / 1 1経験歳の男性. 近医にてエコーで肝腫瘤を指摘され当科紹介受診し, m a g n e t i c r e s o n a n c e i m a g i n g ( M R I ) にて充実性腫瘍が疑われ入院した。腹部超音波検査では径3 c m 大の内部エコーを有する低エコーの腫は周囲肝組織より低濃度であった。M R I の T l 強調画像ではので肝細胞癌が疑われたが, 血管造影, 経動脈性門脈造影 C T では, 悪性所軽度 h i g h i n t e n s i t y腫瘤見はみられなかった。エコー下穿刺にて粘柄な液体が吸引され, 寄生虫性嚢胞が疑われたが十二指腸瘤で, c o m p u t e d t o m o g r a p h y ( C T ) で液からは虫卵は検出されなかった。粘液産生腫瘍の可能性を否定できず開腹した。胆襲内より肝吸虫卵が検出されたが, 嚢胞は病理組織学的に前腸性肝嚢胞と診断され肝吸虫との関連は否定された。本疾患は画像上充実性腫瘍と鑑別が困難で注意が必要である。 Key words: ciliated hepatic foregut cyst, congenital liver cyst 1. はじめに近年, 外来診療。健康診断などで腹部超音波検査が汎用されるようになり肝の先天性嚢胞が発見される機会が増加してきた 1 1 肝機能障害の精査中に腹部超音水, 腫瘤も認めなかった。入院時検査成績 : G O T , C P T , γ よび H C V 抗 ‐ G T P の高値, お体陽性以外には異常所見は認めなかっこ. ブ波検査にて発見され, 興味ある画像を呈し病理学的に画像所見￨前腸性肝裏胞と診断された症例を経験したので報告す 1 ) 腹部超音波検査 : 肝の内側区域に境界明瞭なをめ肝嚢胞が 3 . 5 ×2 . 5 c m 大の h y p O e c h o i c l e s i o n認る, 2 . 症例患者 i 5 9 歳, 男性主訴 : 肝の精査治療家族歴 : 特記事項なし. 既往歴 : 4 9 歳時, 黄疸の既往あり. 現病歴 ! 平成 4 年 4 月 , 近医受診時血液生化学校査において血清トランスアミナーゼ値の異常を指摘された。また, 腹部超音波検査により肝腫瘤を指摘され 4 疑われた ( F i g 。1 ) 。しかし, 通常見られる衆液性嚢胞と異なり内部エコーを有し, 充実性腫瘍の可能性が否定できなかった. 2)MRI: Tl強調画像で i s o からやや h i g h i n t e n ・なとして描出 s i t y , T 2 強調画像で h i g h i n t e n s i t y腫瘤され, 腫瘍との併存の可能性が示唆された ( F i g . 2 ) . 3 ) C o m p u t e d t o m o g r a p h y ( 以下, C T と略記) : 均一かつ境界明瞭な l o w d e n s i t y a r e a として描出され月2 7 日当科外来受診した。M a g n e t i c r e s o n a n c e i m a g ‐ た (Fig.3)。しかし, CT値は80と水よりもかなり高 i n g ( 以下, M R I と略記) にて肝の充実性腫瘍が疑われたため, その精査治療目的で 7 月 1 3 日入院した。入院時現症 ! 体格中等度, 栄養良好, 結膜に黄痘・貧血は認めなかった。腹部は平坦, 肝は触知せず, 腹 <1994年 1月 12日受理>別刷請求先 t朝戸裕二〒30い17 茨城県西茨城郡友部町鯉渕6528 茨城県立中央病院外科値を示し, 充実性の腫瘍が疑われた, 4 ) 血管造影 ! 選択的肝動脈造影では, 腫瘤は全く造影されなかった。動脈造影下の d y n a m i c C T でも, 経動脈性門脈造影 C T でも腫瘤は造影されなかった。穿刺細胞診￨エコーガイド下穿刺生検により腫瘤内部より黄色透明で粘羽度の高い液体が吸引され , 細胞診では悪性所見は認めなかった。 78(1076) 画像上充実性腫瘍が疑われた前腸性肝菱胞の 1手術例 Fig. 1 Ultrasonography showed hypoechoic mass 日消外会誌 27巻 Fig. 2 Maenetic resonanceimage. (upper) Tl-weighted image showed slightly high intensity mass. (botom) T2-weighted image showed high intensity mass. 穿刺吸引された液体が衆液性でないこと, 本人の職業が漁師で川魚の生食歴があることから寄生虫性襲胞の可能性も考慮されたが, 十二指腸液からは虫卵は検出されなかった。明らかな悪性所見はみられなかったが, 穿刺後も腫瘤の縮小傾向を認めなかったので, 粘液産生腫瘍の可能性をも考慮して, 8 月 2 7 日手術を施行した。手術所見 : 肝表面に異常所見はなく, 術中エコーにより裏胞内部に粘羽な液体の動きが観察された。腫瘍の一部が h y p e r e c h o i c で正常肝との境界が不明瞭であったため, 粘液産生腫場を疑い内側区域切除を行った。摘出標本所見 i 嚢胞壁は平滑で, 隆起性病変は認めず, 内部に血液を混じた粘柄な液体の貯留を認めた ( F i g . 4 ) . 肉眼的には先天性嚢胞の所見で, 出血は術前の穿刺が原因と思われた。嚢胞内容と胆裏内の担汁の検索結果, 胆汁中に肝吸虫卵が検出された。なお, 術後の便検査で虫卵は検出されなかった。病理組織所見 : 裏胞上皮の一部は 1 層の線毛上皮が存在し, 外側には平滑筋繊維が認められ, 前腸性肝嚢胞と診断された。裏胞周囲には炎症性細胞浸潤が著明であったが, リンパ球が主体で肝吸虫の影響はないも 5号 FiS. 3 CT showed low density mass 79(1077) 1994年5月 Fig. 4 Rettcted specilnen. There was bloody hyperviscous liquid(right)Cytt Wall was smooth and there、vas no polypoid lesion in the cyst. ヲ ...千芋 Fig, 5 Pathohistological microscopic finding. (upper: H-E x 200) The cyst wall was coveredone layer of the columnal cells with cilia ( J ). (middle . H-E x 100) The epithelium was sorrounded by a band of smooth musclefibers. (bottom: H-E x50) Chronic hepatitis existed in the sorrounding liver. I:i ;-s'qi-ejiXfl;*:iu* kt"";:i ";,#:l;3t"ife# .tbso: 1欄‖ 柚のと思われた。なお, 周囲肝組織には慢性活動性肝炎の所見が認められた ( F i g 。5 ) . 3 . 考察肝裏胞はエコー上 ,その特徴的な画像から他の腫瘤との鑑別は比較的簡単である.また ,肝嚢胞は良性疾患で,多くは無症状のため外科的切除の対象になることはまれである。自験例では内部エコーを認め,MRI の T25白調画像で高信号を呈したことから充実性肝腫瘍との鑑別が困難となった.血管造影,CTなどの所見から肝癌は否定的であったが,鑑別疾患として肝嚢胞腺癌や職業が漁師で川魚の生食の習慣があったことから寄生虫性の裏胞も考えられた.肝嚢胞腺癌の場合, 内部に隆起性病変を認めることが多く,血管造影でも辺縁が濃染されるなどの特徴がある2)。自験例では単房性で内部は均一 ,血管造影でも腫瘤陰影は造影されず,良性疾患の可能性が高いと推察された。寄生虫の関与としては生活歴より肝吸虫性が考えられたが,肝吸虫性の嚢胞はまれで,一般には胆管との交通性が確認されている。.自験例の嚢胞穿刺液には胆汁を認めず,十二指腸液からも虫卵は検出されなかった。以上の所見より寄生虫性裏胞の可能性は否定的であったが,確定診断がつかず,切除の方針となった。線毛上皮を有する肝裏胞は1923年,JoneSつによって初めて報告されているが,病理組織所見の記載はない. Wheelerらゆは線毛上皮を有する裏胞が気管支。食道によくみられ,発生学的に肝が気管支・食道と同様胎しえた限り自験例を含め1 1 例であった ( T a b l e l ) い1 り . 特徴としては, ( 1 ) 単発, 単房性である, ( 2 ) 部位的に肝正中部付近の被膜直下に存在する, ( 3 ) 大きさが4 c m 以下と小型であると報告されている。画像所見の特徴として, エコー所見は h y p o e c h o i c なものがほとんどで, C T でと検出も l o w d e n s i t y a r e aしてされる例が多く, 一見, 単純性嚢胞様である。しかし, 生期前腸から発達することから,気管支・食道の原器 C T 値が7 2 ∼8 0 と高値であること, M R I のが肝臓に迷入した結果発生すると推定し,前腸性肝嚢 )と命名している.肝におけ胞 (hepatic foregut cy並あることが通常の嚢胞と像で i s o ∼h i g h i n t e n s t y でべ々木 1 いはカルシウムのた佐異なる。嚢胞内溶液を調るこのような嚢胞はまれで,本邦における報告は検索存在が C T 値を高くした原因と推定している。 T 1 5 負調画 80(1078) Author 協価 Case 画像上充実性腫場が疑われた前腸性肝嚢胞の 1手術例日消外会誌 27巻 5号 Table l Review of cases Of ciliated hepatic foregut cytt in」 apan Echo flnding Location cT anding Preoperative diagnosis or reason for operation MRI finding 1 Mukai6) 28× 18 S4 liver cyst low density area 2 KimuraT) 30× 24 S4 cystic mass 謎景 3博算繊 Kadoyas) 30× 20 S4 hypoechoic mass hypovas盤! S i a t t e n u a u n tocular gevaluate tumor Kadoya8) 20× 20 anechoichypoechoic mass Kadoya8) 20× 20 S4 Sasakiり 30× 30 S4 Sasaki10) 24× 24 S4 SatOH) 36× 26 left iobe Kanzakl12) 15× 15 Kanzaki12) 15× 15 our case 30× 25 liver cyst 〕零 1li針猟 :81ま将 hypovascular HCC (CT number 80) 5 7 nuaung 磁絆 enuaungT1: hypointensity 磁献 T2: hyperintensity to evaluate tumor cystic lesion high density area liver cyst hypoechoic mass :栃零〕豚綿と 1轍::縦終ty to evaluate HCC cystic mass isodensity area suspect of HCC hyperechoic lesion isodensity area 縄。ち 8掛 8te cyStiC 品 low density area to evaluate cystic neoplasma hypoechoic mass S8 ︲ａｉｄｅｍ却 S8 S: Couinaud's sgment Tl: 1翼 ittChttC hypoechoic lesior low density area Tl weighted magnetic resonance image 診断としては肝の充実性腫瘍との鑑別が問題となり, 肝細胞癌や嚢胞性腫瘍を否定できず切除されている1 / 1 が多い。我々の症例も同様の所見で , 画像診断からは良性の可能性が高いと思われたが最終的な判断がつかず , 外科的切除を行った。しかし, 本疾患の悪性化4 / 1 1報の告はなく術前診断がつけば経過観察でもよかったと思われる。今後 , 本疾患を疑った場合は嚢胞壁の生検を行い線毛上皮の存在を確認することが確定診断をつける上で有用であると思われた。文献 1 ) 笠原洋 , 森下明彦, 竹本雅彦ほか : 先天性肝襲胞, 最近の本邦報告例についての考察. 近畿大医誌 11 : 319--326, 1986 2 ) 小久保守, 古井滋 , 大友邦ほか t 肝裏胞腺腫・腺癌の画像診断. 臨放 3 0 i 5 4 9 - 5 5 4 , 1 9 8 5 3 ) 中谷正 , 久保田佳嗣, 関寿人ほか i 肝嚢胞を合併した肝吸虫症の 1 例 . 肝臓 3 1 : 1 1 2 3 - 1 1 2 8 , 1990 4)Jones FX: Removal of a retention cyst from the liver,Ann Surg 77 1 68-89, 1923 5)Wheeler DA,Edomondson HA i Ciliated he‐ patic foregut cyst Am J Surg PathO1 8i to evaluate malig nant tumor 堪!断胤貯嗣y to evaluate neoplasma solid cystic T2 : T2 weighted magnetic resonance image 467--470, 1984 6 ) 向井常人, 高橋正一郎, 石井誠ほか : 裏胞内に腫瘍様エコー像を認めた気管上皮迷入による先天性肝裏胞の 1 例. J p n 505--510, 1988 J Med Uitrasonics 7)Kimura A,Makuuchi M,Takayasu K et al: Ciliated hepatic foregut cystvith 、 sOlid tumOr appearance on CT J Comput Assist Tomogr 14i 1016--1018, 1990 8)Kadoya M, Matsu1 0, Nakanuma Y et al: Hepatic fOregut cyst:radiologic feature Radi‐ ology 175:475--477, 1990 9)佐々木素子,寺田忠史,中沼安二ほか !線毛性前腸性間嚢胞の 1例 .肝臓 31:1235-1239,1990 10)佐々木正寿,八木真悟,鈴木衛ほか :充実性腫瘍像を呈した先天性肝嚢胞 (前腸性肝嚢胞)の 1例 . 日消外会誌 2412579-2583,1991 11)佐藤知己,塚田芳久,滝沢英昭ほか !画像診断上嚢胞性疾患と鑑別困難であった Ciliated hepatic fOregut cystの 1手術例.肝臓 31(suppl):137, 1990 1 2 ) 神崎修一 , 福田俊夫 , 藤本俊史ほか : C i l i a t e d h e ‐ 日画像医誌 1 1 : p a t i c f o r e g u t c y画像診断. stの 633, 1992 15: 1994年 5月 81(1079) A Case of Hepatic Foregut Cyst Yuji Asato,FuyoYoshimi,TakaoOhkubo,TsuneoIshitsuka,SatoshiFurukawa,Syuji Hishikawa, TakehikoOta,HisayoshiOno,RyutaAmemiya,SumihikoKoizumi, HiroshiHasegawa, KiyoshiMatsueda*,HisashiKobayashi*, YoshiroFukuda*+andMasayukiItabashi** Departmentof Surgery,Radiology*, Pathology**,IbarakiPrefecturalCentralHospital Abdominalechography by a family physicianof a 59-year-old malepatientrevealeda 3.5cm X 2.5cm X 2.0cm abnormaltumor in the medialsegmentof the liver. Hewas referredto our hospitalandadmittedonJuly 13,1992. Our pre-operativesurvey included abdominalechography,magneticresonanceimagrng,computedtomography, abdominalangiography,and cytologyof the liver tumor, but it could not providean accuratediagnosis.To eliminate the possibility of a malignancya medial segmentectomy of the liver was performedon August 27. The final histopathological diagnosisof the tumor wasof a ciliatedhepaticforegutcyst. Reprint requests: Yuji Asato Departmentof Surgery,IbarakiPrefecturalCentralHospital 6528Koibuchi,Tomobe-machi, Nishiibaraki-gun, 309-17 JAPAN