日消外会誌 25(11)12838∼ 2842,1992年 術前 M R I 検 査 が有用 で あ った膵 の s o l i dand cystic tumorの 1例 湯河原厚生年金病院外科 ( ` 現. 東 急病院外科) , 日本医科大学第 2 外 科 ⅢⅢ 中 内山 正 一 高 橋 真佐 司 矢 野 正雄 庄 司 佑 中キ 1 例 を経験 した ので報告す る. 症 例 は1 8 歳の女性 で主 訴 は 藤の solid and cystic tumor(SCT)の 心富部痛 と背部痛. 胃 内視鏡検査 で 胃の圧排像 を指摘 され入院 とな る。 入院時臨床 検査所見 で は異常 を認 めず. 超 音波検査, c o m p u t e d t o m o g r a p h y , m a g n e t i c r e s o n a n c e i m a g i n g査 検よ り膵体部 に発 生 した S C T を 強 く疑 い手術 を施行 した 。開腹 した と ころ, 際 体部 に よ く被包化 された9 X 7 × 7 c m の 腫 瘤 が存在 し, 際 体尾部切 除兼陣摘術 を行 った。 肉眼的 に厚 い線維性被膜 を有 し内部 に著 明 な出血壊死 巣 を認 めた 。病 理組織学 的 には腫瘍 細胞 は充実性 の増 殖 を示 し, 一 部 に偽 乳 頭 状 の 構 造 が 見 られ, xanthoma cellの集族 とcholesterol granulomaの 出 現 を 認 め た 。免 疫 組 織 学 的 に は a l p h a 1‐‐ a n t i t r y p s i n陽 が性で, 電 頭上 z y m O g e n 様 頴粒 が認 め られた。以上 よ りS C T と 診 断 した。術後 6 か 月 の現在再発 な く健在 であ る。 Key word:solid cystic tumor は じaめに r ( S以C T と 略す) は 陣 の s o l i d a n d c y s t i c t u m o下 触 知 せ ず 。 心 寓 部 と背 部 に 自発 痛 を 認 め た 。 入 院 時 検 査 成 績 : 血 液 生 化 学 校 査 , 尿 検 査 お よ び7 5 若年 の女性 に好発す る膵腫瘍 として最近本邦 で報告 が g O ‐G T T に 急増 して来 てい る。今 回術前 の c o m p u t e d t o m o g r a ‐ X 線 で 腫 瘤 陰 影 , 石 灰 化 像 は み られ な か った 。 phy(CT)お よび magnetic resOnance imaging(MRI) 検査 で本症 を強 く疑 い,術 後 の病理組織学的,電 顕的 を認 め た。 検索 にて本腫瘍 と確 診 された 1例 を経験 したので報 告 す る。 症 例 患者 :18歳 ,女 性, 主訴 :心 富部痛,背 部痛, 家族歴 お よび既 往歴 :特 記す べ き ことな し。 現病歴 :16歳 の ころ よ り心笛部不快感 あ り。近 医 に て神経性 胃炎 と診 断 され内服薬 を処方 されて いた。平 成 2年 9月 よ り背部痛 ,嘔 吐が しば しばみ られ るよ う にな り心寓部痛 が増強 して来 たため 平成 3年 3月 19日 当科 を受診 し,同 日に行 った 胃内視鏡検査 で 胃の圧排 像 を認め精査 のため 入院 した. 入院時現症 :身 長 162cm,体 重52kg,栄 養状態 良. 血 圧 130/72mmHg,脈 拍 80/分.眼 験結膜 に貧血 な く, 眼球結膜 に黄疸 を認 めず.表 在 リンパ節触知 せ ず。胸 部視診上異常 な し.腹 部 は平坦,軟 で肝,陣 ,腫 瘤 を <1992年 6月 17日受理>別 刷請求先 :内 山 正 一 〒145 大田区北千東 1-45-6 東 急病院外科 異 常 は 認 め な か った ( T a b l e l ) . 腹 部 単 純 胃内 視 鏡 所 見 : 胃 体 上 部 後 壁 に 壁 外 よ りの 圧 排 所 見 腹 部 超 音 波 検 査 i膵 体 部 に 径 約 7cmの 境 界 明 瞭 な 一 な低 エ ヨ ー 類 円形 の や や 不 均 腫 層 を認 め た。 後 方 エ コ ー の 増 強 は み られ な か った ( F i g . 1 ) . 腹 部 CT検 査 i膵 体 部 に径 7X7cmの 腫 瘤 が あ り全 体 と して l o w d e n s i t y を 塁 して い た が , 一 部 壁 に 接 し Table l Laboratott flndings On adllisslon RBC 431 X 104/mm3 BuN 16 4い ど れ, Cr 0 8mg/d2 Hb l1 9ど た2 Ht 36 5% HBsAO (― ) WBC 4200/mma CEA 0 6ng/m2 Ptt 21 5×104/mm3 AFP 2 5nE/m2 CA19-9 10U/m, T' 74Eた 2 s‐ amy TB‖ 05mダ d, 75u T「F 37u u_amy 368u 獅 6.9u 759-OGT 60T Hu min BS(mg/dり GPT 5u o 鶴 ALP 6,7K A 30 105 LAP 155u 60 121 LDH 261u 9o 106 γGTP 6mu/m2 120 91 ChE l171 u 180 86 169(2839) 1992年11月 Fig. l Abdominal ultrasonography reveals an ovoid, M′ell demarkated and irregular io、 v echogenic tumor Fig. 3 MR imaging demonstrates the tumorous content shows high signal intensity on T1weighted and T2-weighed images a: Tl-weighted image (SE 600/20msec),b: T2-weightedimage (SE 2,000/80msec) Fig. 2 Abdominal CT scan shows cystic mass (arrow), 7cm in diameter,arising from the body of oancreas Fig. 4 Operative finding shows a wellencapsulatedmass,9X7x7cm in size,located at the body of pancreas て s o l i d m a s s d e n s i t認yめ も られた ( F i g . 2 ) , M R I 検 査 ! 際 体部 よ り前上 方 に進 展 す る境 界 明瞭 な直径 約 7 c m の ほぼ球 形 の腫瘤 を認 め 内部 に は T l お よび T 2 強 調像 で 高信 号 強度 を示す 不規 員」な領 域 が あ り, そ の 辺 縁 部 は g a d 0 1 i n i u m d i e t h y l e n e t r i a m i n e ‐ DTPA)に よって淡 い増 B白 効果 pentaacetic acid(Gd‐ を示 した ( F i g . 3 ) 。 内視鏡 的逆行性際 胆管造影 : 胆 道系 に異 常 はな く主 際管 の壁不整, 拡 張, 狭 窄 は認 め られ なか った。 以上 の所見 よ り際体 部 に発生 した S C T を 強 く疑 い 5 月 1 8 日手術 を行 った. 手術所見 t 上 腹部正中切開 で 開腹. 腫 瘤 は膵体部腹 側 に位 置 し膵 実 質 か ら上 前 方 へ 突 出 して い た ( F i g , 170(2840) 術前 MRI検 査 が有用であ った際 の SOlid and cystic tumorの 1例 日 消外会誌 25巻 Fig. 5 Cut surface of tumor showing the cystic mass, circumscribed by a fibrous capsule with hemorrhage degeneration within Fig. 6 Histological findings; (top) Cholesterol crystals and foamy histiocytes are disseminated over solid area of the neoplasm (H & E x100), (bottom) Tumor cells have ovoid to round nuclei and lightly-stained,occasionallyvacuolatedcytoplasm(H&Ex400) 11号 Fig. 7 Electron microscopy reveals tumor cells contains numerous zymogen-like granules (arrows) (uranyl acetate x5,000) 切 除 標 本 肉眼 所 見 : 腫 瘍 の 大 き さは9 ×7 ×7 c m で 厚 い 白色 の線維性被膜 を有 し周囲陣 組織 との境 界 は 明 瞭 で 内部 に著 明な出血壊死 巣 を認 めた ( F i g . 5 ) . 病理組織学的所見 1 腫 瘍細胞 は小型 で好酸性 の胞体 と類 円形 の核 を有 し果型性 に乏 し く充実性 の増殖 を示 し一 部 に 偽 乳 頭 状 の構 造 が 見 られ た 。腫瘍 組 織 内 に xanthoma cellの の 集族 と c h o l e s t e r o l g r a n u l o m a出 現 を認 めた ( F i g . 6 ) . 一 部 には p e r i o d i c a c i d S c h i 付 ( P A S ) 染 色陽性顆粒 を認めた。免疫組織学的 には腫瘍 1‐ a n t i t r y p s i n性 陽で あ ったが, そ 細胞 の一 部 は a l p h a ‐ の 他 carcinoembryonic antigen(CEA), carbo‐ hydrate antigen 19-9 (CA19‐ 9), neuron specinc 100蛋 白, insulin, pancreatic p o l y p e p t i d e ( P P P ) は いず れ も陰性 であ った. 電顕所見 : 腫 瘍細胞胞体 中 に無構造 で均 一 な大 きさ enolase(NSE), S‐ 8 0 0 ∼2 , 0 0 0 n m の z y m o g e n 様 顆粒 を多数認 めた ( F i g . 7). 以上 の結 果 よ り膵体部 よ り発生 した S C T と 診 断 し 【 ツ =。 術後経過 は順調 で術 後 6 か 月 の現在再発 の兆候 な く 健在 で あ る。 考 察 S C T は 最近 1 つ の膵 腫瘍 と して 概 念 が 認識 され報 告例 が 本邦 で 急増 して来 て い る。 1 9 9 1 年の E a s o n ら ゆ の報告 に よれ ば, 1 1 6 例 の S C T の 内6 2 例は本邦 よ りの 報告例 であ る。 また浅利 ら2 ) は1 3 9 例の本邦報告例 を集 腫大 もな か った 。膵実質 か らの腫瘤摘 出は困難 であ り 計検 討 してい る。 一 般 に S C T は 黒 人 に多 い といわ れ て い るがゆ。, 東 洋 人 に 好 発す る とい う報 告 もみ られ 膵体尾部切除兼陣摘術 を行 った。 る。。そ の頻度 は際手術症4 2 1 の 0 . 6 9 ∼4 % 6 ンち膵外分泌 4 ) 。他臓 器 へ の浸潤 , 転 移 は認 めず, 所 属 リンパ節 の 171(2841) 1992年11月 腫場 の2,7%いと大 変 まれ な膵腫場 で あ る。SCTは 陣臓 術 前 診 断 は , 特徴 的 な臨床 所 見 , 超音 波 お よび C T 検 1の ,今 回術前 MRI検 査 で腫 のいず れ の場所 か らで も発 生 し,大 きさは10cm前 後 の ものが多 い。の1い 。そ の 肉眼所 見 は特徴的 で あ り,厚 査 で十 分 に 可 能 で あ るが い線維 性被膜 を有 し,周 囲正常膵組織 と明瞭 に境界 さ よ り凝 血 塊 で あ る こ とが判 明 し, 術 前 に S C T で れ,腫 瘍 の 中心部 は変性壊死 し, 2次 的 に嚢胞状 とな り中 に液状壊死物質 が充満 して い る11)12j.光 顕的 には と推 定 した 。 瘍 内容 が T l , T 2 強 調 画 像 で 高 信 号 強 度 を示 した こ と ある 比較 的単調 な腫瘍 性上皮 が充実性 に増殖 してお り毛細 本腫 瘍 の 予後 は 多 くが 良性 の 経 過 をた どるが , 術 後 1 。も報 さ 告 9 年 以上 経 過 して局 所 再 発 を来 した 症 4 7 1 1 1 い 血 管 を伴 う細 い線維性 の間質 が増強 し腫瘍細胞 を細葉 れ て お り長 期 にわ た る経 過 観 察 が 必 要 と思 わ れ る。 状 に分 け てい る。退行変性 の結果,間 質 には硝子様 変 性, コ レス テ リン結 晶,果 物 巨細胞 の 出現 を認 め しば しば石灰化 を伴 うこと もあ るり11)1め .免疫組織化学的 に 稿 を終わ るにあた り, ご指導 を頂 いた 東京医科歯科大学 一 放射線科前 島 孝 先生, 山 田 郎先生 に深謝いた します. 1"巧),s‐ ●Iい は insulin141,NSE。 100蛋白1ゆ 陽性細胞 が見 神戸) に おいて報告 した. られた とす る報告 もあ るが,多 くの症例 で免疫組織学 ‐ 的 に 膵 内 分 泌 ホ ル モ ン は 陰 性 で あ り a l p h 1a ‐ 1 1 ) 1l分 。 回の免疫組織 antirypsinが を示す 陽性所見 .今 0 0 蛋白, N S E は 化学的検索 で は i n s u l i n , S1‐ 陰性 で あ り, 電 顕的 に も内分泌頴粒 は見 られ なか った。S C T の 組織発生 につい て腺房細胞 由来 か, 導 管細胞 由来 か, 内分泌細胞 由来 か, 免 疫組織化学 的 にまた電顕的 に さ まざまな報告 がな され てい るがい まだ結論 は出ていな は細胞 レベル で, ① P A S 陽 い。K 1 6 p p e l 1 0 , 諸星 ら1 幼 性顆 粒 が 腫瘍 細 胞 内 に 見 られ, ② 電 顕 的 に z y m o g e n antttrypsinや 様 顆 粒 を認 め, ③ 免 疫 学 的 に a l p h a 1‐・ lipaseに 対 して陽性反応 を示す事 よ り腺房細胞 出来 の 腫瘍 と考 え るのが妥 当 で あ る と述 べ てい る。 また, 嘉 納 らりも, 本 腫場 の一 部 に内 分泌類 粒 や電顕的 に腺 管 へ の分化 をみ いだ した として も, あ くまで部分的 な分 化 ( m i n O r d i r e r e n d a t i o n ) に過 ぎず, 主 要 な 分 化 で あ る と結論 して ( m a j o r d i r e r e t i a t i o n )腺房細胞 は 6 ) は 一 い る。 方 S t 6 m m e r ら a l p h a 1‐‐ antitrypsin腺 を 房細胞 由来 の マ ー カ ー と見 る ことを疑 問視 してお り, 腺房細胞 へ の分化 は細導管細胞 の多分極化 の結果 で あ , 本論文 の要 旨は第3 9 回日本消化器外科学会総会 ( 1 9 9 2 年 文 献 1)Eason JD,Eason JH,George SM et ali Solid and papillary epitheliai neoplasm of the pan・ creas.South ttled J 84!247-249,1991 2 ) 浅 利 靖 , 島津 盛 一 , 西村 博 行 ほ か : 巨 大 な際 の s o l i d a n d c y s t i c t u1m症 O r例. の 日消 外 会 誌 241 2461--2465,1991 3)Oertel JE,Wiendelsohn C,Compagno J; SOlid and papillary epithelial neoplasms of the pan‐ creas.Edited by Hulnphrey GB et al Pancreatic tumors in children Martinus Nijhoff Publishers, Bo説 on,1982,p167-171 4)Sanchez JA,Newman KD)Eichelberger MR et c ystic neoplasm of the panⅢ ali The paplllary‐ creas, An increasingly recognized clinicopath‐ ologic entity.Arch Surg 125: 1502--1505,1990 5)Kuo TT,Su I」 ,Chien CH i Solid and papillary neoplasm of the pancreas,Repo☆ of three cases van Cancer 54 1 1469--1474,1984 fronl Tai、 6)St5mmer P,Kraus J,St01te M et all Solid and cystic pancreatic tumors, clinical, histo・ chemical, and electron microscopic features in ten cases.Cancer 67: 1635--1641,1991 7)Yamaguchi K, Hirakata R, Kitamura K: り, S C T の 母体 は細導管細胞 であ る と述 べ てい る。 こ Papillary cystic neoplasnl of the pancreas: の よ うに電顕 お よび免疫組織化学検査 での 多様 性 は腫 radiological and pathological characteristics in 場 の起源 を表す よ りも腺房, 導 管 あ るいは内分泌細胞 へ の分化 の程度 を示す結果 と解釈 され るよ うにな って 来 てお り, S C T の 起源 は細導管細胞 の さらに前段 階 で 内分泌 あ るい は 外 分 泌細胞 の いず れ へ も分化 し うる m u l t i p o t e n t i a l s t e m c eるいは llあ primordial cell由 ". 1 0 ) 1 01 ∼ が の 来 とす る説 多 く 人 に支持 されてい る 治 療 に 関 して は SCTは low grade malignant t u m o r で あ るた め 腫瘍 の 完全 な外 科 的 切 除 が 原 則 で 1り 1つ あ り, 非切除例 に対 して ホル モ ン療法 , 放射線療法 の可能 性 が示 唆 されてい る。 ll cases Br J Surg 77 1 1000-1003,1990 8)MorOhoshi T, Held C,K16ppel G: Exocrine pancreatic tumours and their histological ciassincation.A study based on 167 autopsy and 97 surgical cases. Histopathology 7 1 645--661, 1983 9)嘉 納 勇 ,新井 冨生 i solid and cystic acinar cell にそ の組織 発 生 に つ いて の 考 tumor(SCAT),特 察.胃 と揚 21:767-773,1986 10)戸 谷拓 二,島 田勝政,渡 辺泰 宏 ほか i Frantz腫 瘍 の病理 と臨床 一 少 女 お よび若 年 女性 に好 発す る Solid and Cystic TumOr of the Pancreasの97 172(2842) 術前 MRI検 査 が有用であった際 の Solid and cystic turnorの 1例 日 消外会誌 25巻 11号 例 か ら一.小児外科 19:115-128,1987-8 11)K16ppel G,MorOhOshi T,John HD et ali Solld Arch Pathol Lab Med 108:723-727,1984 15) Miettinen M, Partanen S, Fraki O et al : Papiland cystic acinar cell tumour of the pancreas lary cystic tumor of the pancreas,An analysis 一A tumour in young women、 vith favOurable of cellular differentiation by electron microsprognosis.Virchows Arch[A]392:171-183, copy and immunohistochemistry. Am J Surg 1981 Pathol ll : 855-865,1987 1 2 ) 諸 星利男, 堀江 昭夫 : 若 年者 に発症 す る妻胞 性際 16) Ladanyi M, Mulay S, Arseneau J et al : 腫瘍 の 免 疫組 織 学 的 お よび電 顕 的検 討 一 と くに Estrogen and progesteronereceptor determinasolid cystic 際 t u芽 m腫 o rに とつ い て一. 際臓 tion in the papillary cystic neoplasm of the 5: 112--114,1990 pancreas, With immunohistochemical and 1 3 ) Y a m a g u c h i K , M i y a g a h a r a T , T s u n e y o s hultrastructural i M et observations. Cancer 60 l al: Papillary cystic turnor of the pancreas:an 1604-1611,1987 immunohistochemical and ultrastructural study 17) Fried P, Cooper J, Balthazar E et al: A role of 14 patients.Jpn J clin oncol 19 t 102-111, for radiotherapy in the treatment of solid and 1989 papillary neoplasmsof the pancreas. Cancer 14)MOrrison DM,Jewell LD,McCaughey WTE et 56 : 2783-2785,1985 al: Papillary cystic turnor of the pancreas. A Case Report of Solid Cystic Tumor of the Pancreas ShouichiUchiyama,MasashiTakahashi,MasaoYanoandTasukuShouji* Departmentof Surgery,YugawaraKosei-nenkin Hospital *SecondDepartmentof Surgery,NipponMedicalSchool A caseof solidand cystictumor of the pancreasis reported.The patientwas an l8-year-oldwomanwith the chief complaintsof epigastricand back pain. She was admitted to our hospital,becauseendoscopyrevealed compressionof the stomach.The results of laboratorytests were unremarkable.A solid cystic tumor of the pancreaticbody was strongly suspectd on the basisof ultrasonography, aMominal CT and MR imaging.At laparotomy,the tumor (9 X 7 X 7 cm) was well encapsulatedand arosefrom the body of the pancreas.Distal pancreatectomywas performed.Grosspatholqgicalexaminationshowedthat the tumor was circumscribedby a fibrous capsuleand containedareasof severehemorrhagicnecrosis.Microscopically,the tumor cells showedsolid proliferationin a pseudopapillary pattern.Collectionsof xanthomacellsandcholesterol granulomaswereobserved around it. Immunohistochemical examinationfor alpha-l-antitrypsinwas positive,and electronmicroscopy revealednumerouszymogen-like granulesin the pancreas. The patienthasbeenfollowedup for 6 monthswith no evidenceof recurrence. Reprint requests: ShorichiUchiyama Departmentof Surgery,Tokyu Hospital l-45-6Kitasenzoku,Oota-ku,Tokyo,145JAPAN
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