日消外会誌 22(10)12445∼ 2448,1989年 “ 肝外胆汁性裏胞 いわ ゆ る bilomゴの 1治 験例 佐賀医科大学消化器外科 廣橋 喜 美 副島真一郎 原 田 貞 美 樋 高 克 彦 A CASE OF EXTRAHEPATIC BILIARY CYST(SO‐ 佐 藤 清 治 久 次 武 晴 CALLED“ BILOMA'') Yoshini HIROHASHI,Sanami HARADA,Setti SATOH, Shinichiro SOEJIMA,Katsuhiko HIDAKA and Takeharu HISATUGU Saga Medical School Department of GastrOenterological Surgery 胆管結石症 索引用語 i b i l o m a , 総 Bllomaは ,1979年 I. は じめ に Gouldら 1)が肝 外 胆 汁 性 嚢 胞 に 対 し初 め て 用 いた 呼称 で あ る。近 年 ,超 音 波 検 査, computed tomography(以 下 CT)な どの画像診 断 の 発達 に伴 いそ の報告 は次第 に増加 しつつ あ る。しか し, の∼。. 本邦 での報告 はい まだ数例 をみ るにす ぎな い 今回われわれ は,約40年前 に胆嚢切石術 を施行 され, 上腹部痛 と黄疸 を主訴 に来院,総 胆管結石症 に biloma を合併 した症例 を経験 したので文献的考察 を加 え報告 す る。 II.症 7GTP ChE ↑―Bll D―Bll AMY 紺 は, :::髭静 m LU/タ 4611 L U/″ 20ゼ trt あ!高 ん その他 ESR αF e t CEA CA19 9 偽 躍 ー ‐ 度 上 昇 し, ア ル カ リフ ォス フアタ ゼ と γG T P の 胆 ー 道系酵素 の上 昇 を認めた。 しか し, 血 清 ア ミラ ゼ値 は正常 で, そ の他肝機能 も正常 で あ った。血沈 は九進 ー ー していたが, 自血球増多 は認 めなか った 。腫瘍 マ カ 例 思者 :76歳 ,男 性. 主訴 :上 腹部痛,黄 疸. は 2 フ エ トプ ロテ ィンは正常 で あ ったが, c a r c i n o e m ‐ 家族歴 :特 記事項 な し, 既往歴 i30歳 時 に他院 にて急性胆嚢炎 を伴 う胆嚢結 石症で胆嚢切石術 を うけた。以後,腸 閉基 で 2度 開腹 術 を うけた 。 現病歴 :昭 和 61年12月16日上腹部痛 出現.2日 表 1 入 院時検査成績 後近 医受診 し入院 ,黄 痘 を認 め られ徐 々に増 強す るため, 12月25日当院受診 し緊急入院 とな った。 入院時現症 :血 圧 148/60mmHg,脈 拍 106/分 ・整, 体温385℃ ,皮 膚 ・眼球 強膜 に黄染 あ り。心肺系 に果 常 な し.腹 部所見 は上 腹部やや膨満,左 季肋部 に圧痛 あ り.右 季肋部,正 中心寓部 か ら臓下3cmに わた る術 創赦痕 あ り,同 部 に腹壁 ヘ ル ニアを認 めた。腸雑音元 進. 入院 時検査 成績 :総 ビ リル ビン値 は2.8mg/dlと 軽 <1989年 5月 8日 受理>別 刷請求先 1度橋 喜美 〒84001 佐 賀市鍋島町大字鍋島三本杉 佐賀医科大 学消化器外科 下 CEA), carbohydrate antigen bryonic antigen(以 9 ) は やや高値 で あ った ( 表 1 ) . 19・ 9(以 下 CA19‐ I I I . 経過 入院後,直 ちに腹部超音波検査,腹 部 CTを 施行 (図 1).肝 内 ・ 肝外胆管 の著 明 な拡張 を認 めた。総胆管末 端部 に径 15mmの 総胆管結石 の所見 を認 めた。胆嚢 は 明 らかで な く,肝 周囲 か ら肝外 へ連続す る裏胞状 の構 造物 を認 め,総 胆管結石症 と肝外性嚢胞 と診断 した。 そ の後保存的 治療 を続 けた が,徐 々に上腹部膨満 と黄 痘増 強す るため再度 CT施 行 した (図 2)。 前 回 の嚢胞 は遊離腹腔 内へ 著 明 に拡大 し,上 腹部 の大半 を 占めて お り,そ の内部 の CT値 が 8程 度 で胆汁 の CT値 に近 いため胆 汁性裏胞 いわ ゆ るbilomaを疑 った。次 いで 胆 道 シ ンチ グ ラムを施行 したが,胆 道 へ の核種 (99mTc) の排泄 は著 明 に遅延 し,ま た 明 らかな嚢胞 との交通 は 認 め られ なか った。 そ こで超音波 ガイ ド下 に経皮的穿 刺 ・ドレナ ー ジを試 みた ところ,同部 よ り約1,700mlの 122(2446) “ 肝外胆汁性嚢胞いわゆる b‖oma"の 1治 験例 図 1 腹 部 CT・初 回 (昭和61年12月26日)肝 前面 にい くつ かの くびれ を有す る cysticな裏胞 状構 造 を認 め る.肝 内胆管,総 胆管 の拡張を認め るが,胆 嚢 は 明 らかでない。 日消 外会誌 22巻 10号 図 3 ERC(昭 和62年 1月 30日)総 胆管径 は40mmと 拡張.内 部 に 2個 の結石像 を認め る。胆嚢 は造影 さ れていない.明 らかな bilomaと の 交通 は認 め られ ない。右下端のチ ュー ブは,経皮的 ドレナ ージチ ュー ブであ る。 図 2 腹 部 C T ・ 2 回 目 ( 昭和6 2 年 1 月 6 日 ) 嚢 胞状 の m a s s は 著 明に増大. 右 側 を肝左 葉 お よび鎌状 間膜 で, 上 方を横隔膜で, 後 方を 胃と胃 ・陣靭帯 お よび 陣で, 右 方 は十 二指腸, 結 腸で囲 まれている。内部 に隔壁形成が認め られ る. 総 胆管 内に結石像が認め ら才しる. IV.手 術 昭和62年 2月 18日開腹術を施行。 3回 にお よが 開腹 術既往 で癒着 が著 明 で,こ れ を剣離 した。bilomaは 横 行結腸 の上 縁 に沿 い 胃のほぼ前面で左肝下面 に存在 し 著 明 に縮小 してお り,挿 入 された ドレナ ー ジチ ュー ブ に沿 って嚢胞 切開 を行 い その壁 を一 部切除 し組 織検査 とした。該 チ ュー プを抜去 し新 たに嚢胞腔 にネ ラ トン 管 9号 を設 置 した 。胆 嚢 は8mm× 8mmの 疲 痕 状 と な ってお り,総 胆管前面 を穿刺 して術 中胆管造影 を施 行 (図 4).胆 管外 へ の造影剤 の逸脱 な く,総 胆管切 開 ・ 胆汁様排液 を採取 し生化学検査 にて ビ リル ビンを証 明 し,bilomaの 確診 を えた。同排液 よ りの細 菌培養 では 明 らか な細菌 の感染 は認 め られ なか った. ド レナ ー ジ チ ュー ブは MalecOt catheter(14Fr CoOk社 )を 使用 し,持 続的 ドレナ ー ジ とした。 Bilomaド レナ ー ジ後,腹 部膨満 は著 明に改善 し,黄 疸 も徐 々に軽減 した。 そ こで胆汁漏 出部位 つ ま り胆道 系 とbilomaの 交通部位 の確認 をす るため,drip infu‐ sion ch01angiOgraphy・ 胆道 シ ンチ グ ラム・ endOscopic retrograde cholangiography(以 下 ERC)を 施行 した 切石術 (ビ リル ビン石灰石 2個 と胆砂 )施 行 した。 さ らに総胆管切 開 口よ り胆 嚢管 内切石 (ビ リル ビン石灰 石胆砂 1個 )を 施行.総 胆管 ドレー ンは ネ ラ トン管 9 号 を設置 し, ウ ィンス ロー孔 に ゴム管 とペ ン ローズ ド レー ンを挿入固定 した. V.術 後経過 術後 CTで bi10maは ほぼ 消失 し,総 胆管 ドレナ ー ジチ ュー ブ抜去後 ,軽 快退院 とな った。退院後 の経過 も順調 で, 1年 後 の 今 日bilomaの 再発 を含 め 胆道系 の愁訴 は な い。 (図 3)。 いずれ の検査 において も明 らか な交通 は認 め また bilomaの 壁 の組織像 を図 5に 示 した 。主 とし て脂肪組織 よ りな り,一 部 に線維性結合組織 が認め ら られ なか った。診断 は総胆管結石 ,bilomaと した。 れた。 123(2447) 1 9 8 9 年1 0 月 表 2 b i l o m a の 報告例 図 4 術 中胆管造影. 総 胆管 よ り造影剤を注入. 総 胆 管内 に結石陰影を認 め るが, 肝 内胆管, 総 胆管壁 に 原 報 告 者 異常 を認めず, 慶 孔 も存在 しない. 症拐鹸 因 術後 外 傷 PTCO そ 9Fu 鵬 術 浩 療 レ保存的 F"ウ 開 腹十ド Vujic i etな1 Esenstan f, et al vazquez JL et al 石電 ら ロら 研ロ 谷本 ら 自翻 絡 図 5 裏 胞壁病理組織像 ( H E 染 色 × 8 ) . 主 として脂 肪組織 よ りな リー部 に線維性結合組織 を認め る。 ポ1 ￨争 ■1期 講 目 ￨ ・ 軽度 の炎症反応 に とどま り,大 網 腸間膜 で覆 われ , 。 そ こか ら被包化 が始 まる として い る . この よ うな病態 につ いての報告 は欧米 において は古 ω∼め,1979年,Gouldら が初 めて こ くよ り散見 され るが “ の病 態 に biloma"とい う名称 を使用 してお り,以 後今 ll 1。の り。本 日まで表 2に 示 す ご とき報 告 をみ て い る 邦 では,1982年 の石橋 らの報告 が最初 で 以後 自験4/1を 含 め 3例 の報告 をみ るにす ぎず,比 較的最近注 目され ∼ て きた疾患 とい えるの 4)。 Bllomaの 発 生 原 因 に つ い て これ まで の 報 告 を ま とめてみ る と表 2に 示す ごとく胆嚢摘 出術,肝 切 除術 な どの肝 胆 道系 の 術後 に生 じる もの が 最 も多 く全 体 の54%を 占め てい る。次 いで 交通事故 な どに よる腹部 外傷後生 じる ものが25%で ,両 者 を合わ せ る と約80% に達 してい る。一 方,最近 では減黄術 として頻繁 に施 行 ー され る よ うに な った 経 皮 経 肝 胆 管 ドレナ ジ (per‐ transhepatic cholangiOdrainage i以 下 P T C D ) も そ の 発 生 原 因 と して の 報 告 が な され て い る1 2 ) 1 4 1 1 S l . cutaneous B n o m a の 臨床症 状 に つ いては, 胆 汁性腹膜 炎 を示 唆す る症状 もな く, 徐 々に嚢胞 が増大 し周囲臓器 の圧 迫症状 が 出現 して初 めてその存在 を疑われ る こ とが特 徴 で, 今回われわれ の症例 では, 総胆管結 石 の嵌頓 に よ V l , 考 察 B l l o m a の 定義 は, 胆 道系 の破綻 に よ り腹腔 内 へ 漏 出 した胆汁 が上 皮形成 に よ り被包化 され生 じた肝外胆 1)。 そ の被包化 の機序 につ いて 汁性嚢胞 とされ て い る は, V a z q u e z ら は, 急 速 な濃縮 された大量 の胆汁 の漏 出が著 明な炎症反応 を来 し, 胆 汁性腹膜 炎へ と進展 し やす いが, 少 量 の濃縮 され ない胆汁 の緩徐 な漏 出 は, る黄痘発生 がその発 見誘 因 とな って お り, b i l o m a に起 因す る と思われ る症状 は腹部膨満感 のみで あ った. 一 方画像診断 では, C T ・ 超音波検 査 が有用 な ことは言 う まで もな いが, 胆 道 シ ンチ グラ ムにつ いて もそ の有用 1 1 ) 1∼め 191の , し か し, いず れ に しろ 性 が報告 されて い る。 ー 確定診断 は, 超 音波 ガイ ド下 の経皮的 ドレナ ジに よ り嚢胞 内容 が胆汁 で あ る こ とを証 明す る ことで あ る。 124(2448) “ 肝外胆汁性嚢胞 いわ ゆ る bi10ma"の 1治 験Ial 日消外会誌 22巻 10号 それは同時 に,治 療法 で もあ り,bilomaは 以前 は開腹 術 に よる ドレナ ー ジが 施行 されて いたが,最 近 の報告 ではほ とん ど経皮 的 ドレナ ー ジの みで治癒 してい る。 本症例 の場合 は40年前 に胆道 の手術 を うけ,そ の後 extrahepatic encapsulated bile t(Blloma" AmJ ROentgen01 132 i 1014-1015, 1979 2 ) 石 橋大海, 坂 回之訓, 福 田敏郎ほか : 腹 部超音波検 査法に よ り肝内胆管 との交通部位が確認 で きた肝 外性胆汁性襲胞 の 1 例 . 肝 ・ 胆・ 際 7:301-304, 新 た に総胆管結 石 を生 じ,そ れが嵌 頓 を起 し胆 道 内圧 の上 昇 か ら胆道系 の破綻 を生 じ,blomaの 形成 に至 っ 1983 3 ) 西 和 国敬 , 江崎友通, 開 信 郎 ほか : 多 発外傷 に併 発 した胆 汁性肝 嚢胞 の 1 症 例. 奈 良 医誌 3 6 : 50--55, 1984 4)谷 本 晃 ,坂 本敦司,国 中健 二 ほか :総 胆管結石嵌 頓 に合併 した肝外胆汁性妻胞 (BHoma)の 1例 . 胆 と際 711053-1058, 1986 5)Vazquez JL,ThOrsen MK,DOdds W」 et al: EvaluatiOn and treatment Of intraabdo■ l inal Bllomas Am J Roentgenol144 i 933-938, 1985 6)Henson sW,Hallenbeck GA,Gray HK et al: Benign turnors of the liver.Surg Gyneco1 0bstet 104 i 302--306, 1957 7 ) 」o n e s H V , H a r l e y H R S i T r a u m a t i c c y s t o f the liver.Br」 Surg 57:468-470, 1970 8)Lawson i「 L: Chronic subcapsular hepatic bile abscess A rare complication of percutaneous transhepatic ch01angiOgraphy Ain J Gas‐ troentero1 61 1 383--386, 1974 9)神 野正博,小 西孝司,磯 部次正ほか :腹 部鈍的外傷 後 にみ られた 巨大胆汁性仮性 妻胞 の 1治 験例.胆 と際 3:1369-1372, 1982 10)Zegel HG,Kurtz AB,Perimutter GS et al: Ultrasonic characteristics of Bllomas 」 Clin Uitrasound 9:21--24, 1981 11)Caride VJ,Cibson DW: Non invasive evalua‐ tion of b■ e leakage.Surg Gyneco1 0bstet 154: 517--520, 1982 12)VttiC I,BrOck」 Gi Bl10ma,AspiratiOn for diagnosis and treatment. GastrOintest Radiol 71251--254, 1982 13)Esensten M,Ralis PW,C01ietti P et al, POs‐ ttraumatic intrahepatic Biloma i Sonographic diagnosis.Am J Roentgen01140:303-305,1983 14)Mueller PR,Ferrucci JJT,Simeone JF et al: DetectiOn and drainage of Bl10masi Special considlrations. Am 」 Roentgenol 140:715 --720, 1983 た もの と推測 された。実際,胆 道系 と bilomaの 交通 は 証 明 され なか ったが,初 回の CT上 ,bi10maは 肝前面 に限局 して存在 してい ることか ら考 えて,総 担管結石 に伴 う胆管炎 が,肝 内胆管 へ 波及 し胆管壁 の脆 弱化 を 来す とともに,総 胆管末端 に結石 の嵌頓 が起 こ り急速 に胆道 内圧 が上 昇 し,肝 前面 のいずれ かの担管壁 の破 綻 を生 じ胆 汁 の漏 出が起 こった と推預Jされた。この際, 過 去数 回にわた る開腹術 のための著 明 な癒 着 ・疲痕 に よ り,胆 汁 は腹腔 内に急速 に広 が ることな く,被 包化 され なが ら腹腔 内を緩徐 に拡大 してい った と考 え られ た,一 方,biloma内 に経皮的 ドレナ ー ジを造設 した 前 後 よ り血 清 ビ ツル ビン値 は正常化 に 向 か ってい る こと か ら,総 胆管結石が嵌 頓状態 よ り解除 された 可能性 が 高 く,十 二 指 腸 へ の胆汁 の ドレナ ー ジ と biloma内 の 胆汁 の ドレナ ー ジが効 き始めた こ とに よ り胆道 内圧 が 正常化 し,比 較的短期 間 に胆管壁破綻 部の修復 ・閉鎖 が 起 こったため,そ の後 の諸検 査 にて bi10maと 胆 道 系 との交通 が証 明で きなか った もの と推測 された。 確定診 断は超音 波 ガイ ド下 に ドレナ ー ジを行 い胆汁 を確認 して行 ったが,後 日開腹術 も行 い,そ の嚢胞壁 を採 取 し,そ の組織学 的検索 を行 うこ とがで きた。 そ の組織像 は図 5に 示す ご とく,脂 肪組織 を主体 として お リー 部 に線維性結合組織 を認め ,大 網 ・装膜 の一 部 が bi10maの 壁 を構 成 して い る と考 え られた。 また 線 維性結合組織 は,biloma発 症 か ら手術 まで50日 も経過 してい るための変化 と考 え られた。 われわれ の調 べ う る範 囲にお いては,bi10ma壁 の組織学的検 索 を行 った 報告 は な く, きわめて興 味深 い所 見 と考 えた。 VII.結 語 40数年前 に胆道 の手術 を うけ,今 回総胆 管結石症 に bilomaを 合併 した症例 を経験 した ので,そ の手術術式 を示 し,文 献的考察 を行 い,biloma壁 の組織像 を加 え て報告 した。 本論文の要 旨は第30回日本消化器外科学会総会 (昭和62 年 7月 2日 ,東 京)に おいて発表 した。 文 献 1)6ould L, Patel A: UltrasOund detectiOn Of 15)Kuligowka E,Schlesinger A,Miller KB et al: Biloma:A new approach tO the diagnosis and treatment. Castrointest Radio1 8:237--243, 1983 16)MiddletOn JR, ヽ V01per JC: Hepatic B■ oma complicating sickle cell disease. Gastroenter‐ ology 86 : 743--744, 1984 17)Makhija M,Schultz S,McManus KT, Scinti_ graphy of bile leakage following chOlecys_ tectomy.Clin Nucl Med 10,848--850, 1985
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