KURENAI : Kyoto University Research Information Repository Title Author(s) Citation Issue Date URL 陰茎紡錘細胞癌の1例島本, 力; 飯山, 達雄; 辛島, 尚; 井上, 啓史; 執印, 太郎; 松本, 学; 大朏, 祐治泌尿器科紀要 (2005), 51(11): 775-778 2005-11 http://hdl.handle.net/2433/113715 Right Type Textversion Departmental Bulletin Paper publisher Kyoto University 泌尿紀要 5 1:7 7 5 7 7 8，2 0 0 5年 7 7 5 陰茎紡錘細胞癌の l例島本力飯山達雄辛島尚井上啓史l 学三大胆祐治2 2病理学教室執印太郎松本 l 高知大学医学部泌尿器科学教室高知大学医学部第 ACASEOFS P I N D L ECELLCARCINOMAOFTHEP E N I S 1 1 TsutomuSHIMAMOT0，Tatsuo! r YAMA，TakashiKARASHIMA1，K e i j iINOUE1， 1 2 2 TaroSHUIN， ManabuMATSUMOT0 andY u j iOTSUKI l T h eDψa r t m e n t0 1U r o l o g y，K o c h i[ J ; π z v e r s zりS c h o o l0 1M e d i c i n e 2 T h eDψa r t m e n t0 1S e c o n dP a t h o l o g y ，KochiU n i v e r s i t yS c h o o l0 1M e d i c i n e S p i n d l ec e l lcarcinomao ft h ep e n i si se x t r e m e l yr a r e . Thep r e s e n tc a s er e p o r ti st h en i n e t hc a s ei n 1 y e a r o l dmanwasr e f e r r e dt oouri n s t i t u t i o nf o rexaminationo fap e n i l e t h eworldl i t e r a t u r e . A7 tumort h a tshowedn o n s p e c i f i cgranulomah i s t o p a t h o l o g i c a l l y . Weperformedb i o p s yandt o t a ltumor r e s e c t i o n . The h i s t o p a t h o l o g i c a lf i n d i n gshowed squamous c e l l carcinomaw i t hs p i n d l et y p ec e l l s andt h es w i t c h i n go v e rfromsquamousc e l lcarcinomat os p i n d l e c o n s t i t u t i n gt h em a j o r i t yofthetumor， c e l lcarcinomawasc l e a r l yv i s i b l ei nt h eh i s t o p a t h o l o g i c a lexamination. T h e r e f o r e， wediagnosedt h i s a ss p i n d l ec e l l carcinoma o fp e n i s and performed p a r t i a l penectomy w i t hi n g u i n a l lymph node d i s s e c t i o n . S p i n d l ec e l lcarcinomai sanuncommonv a r i a n to fsquamousc e l lc a r c i noma. Wer e p o r t andr e v i e w e dt h e t h eh i s t o p a t h o l o g i c a lf i n d i n g si n c l u d i n gt h ed a t aofp53immunohistochemicals t u d y， e i g h tp r e v i o u sr e p o r t so fs p i n d l ec e l lcarcinomao ft h ep e n i s . 0 0 5 ) (HinyokikaKiyo51:775-778，2 区eywords:P e n i l ec a n c e r，S p i n d l ec e l lcarcinoma，Squamousc e l lcarcinoma，p53 緒面認められたため背面切開術を施行したところ，亀頭部 1 2時の位置に径 2.0cmの有茎性充実性腫癒を指摘さわが国における陰茎癌の頻度は人口 1 0万人あたりれた ( F i g.1 ) . 同部位の生検病理組織所見では潰蕩を 0.4-0.6人の割合であり，男性尿路性器悪性腫蕩の伴う，線維素析出，肉芽組織の増生が見られる中，核 1 .7-8.4%を占める.年齢は 50-60歳代，特に 5 0歳代小体の明瞭な不整形核，紡錘形核を有する細胞があにもっとも多いとされている .陰茎癌患者には包茎，り，一部核分裂像もみられた.上皮系 c y t o k e r a t i nに特に完全包茎の合併または既往を有すものが多く見ら i m e n t i nにはぴまん性に陽性であっは陰性，間葉系 v れ，新生児割礼を広く行っているユダヤ人や一部のアたため，非特異的肉芽腫と診断された. メリカ人にほとんど陰茎癌患者がみられないことなど 0 0 3年 5月2 9日精査加療目的で当科紹介入院その後2 から，恥垢による慢性の機械的炎症性刺激が発癌と関係あると考えられている 1) また近年陰茎癌の発生に Humanp a p i l l o m av i r u s (特に t y p e1 6， 1 8 ) の関与が報告されているの 1歳，男性に発生した組本症例は完全包茎を有する 7 織学的にきわめて稀な陰茎紡錘細胞癌である .過去の報告とともに若干の文献的考察を加えて報告する. 症朽4 患者 : 7 1歳，男性職業:溶接工 γ 家族歴:特記すべきことなし既往歴:脳梗塞現病歴:2 0 0 3年 4月2 9日に尿道口からの出血ならびに排尿困難を主訴に近医泌尿器科を受診.完全包茎が F i g .1 . M a c r o s c o p i cf i n d i n g so ft h ep e n i ss h o w i n g p e d u n c u l a t e ds o l i dt u m o ro ng l a n so ft h e pems. 7 7 6 泌尿紀要 5 1巻 1 1号 2 0 0 5年 3 A ) . 一方，上皮の胞巣状構造の部分では c y t o k e r a t i n 陽性， v i m e n t i n陰性であり上皮系マーカーが陽性でとなり， 6月 5日再生検をかね腫癌摘出術を行った. 腫癌病変は，陰茎 1 2時の位置にあり，長径 2.5X2 x1 .5cmであった.表面は壊死を思わせる赤褐色の肉芽組織におおわれていた.肉芽組織の内部は1.2X 1 .5XO.8cm大の充実性腫癌がみられ，割面は灰白色のほぼ均一な像を示し，硬度は弾性硬であった. 病理組織学的診断の結果，腫蕩の表面は潰蕩形成を認め，繊維素，壊死物質で被覆されていたが，その深部では核小体の明瞭な大小不同核を有する異型の強い紡錘形の腫蕩細胞がびまん性に増殖していた.腫蕩細胞の核は多形，多核をなしており，核分裂像も多数み河川もら‘ 一弘 4 ， -F 、 aF .町川白 4 . . 1 aF JTW 喝い heJ eusv . 1V A e ''A ・・，・・‘ ・ぃ ‘ へ PE J. ﹃ ‘﹃一 .‘ 喝・・ ‘ . r切でい・f . ，T ・pp e . ，・・，，' ‘・，， F a--， t • a v i m e n t i n陽性と問葉系マーカーが陽性である ( F i g. もを行った.紡錘系細胞の部分では c y t o k e r a t i n陰性， " 葉系マーカーである抗 v i m e n t i n抗体を用い免疫染色桐また上皮系マーカーである抗 c y t o k e r a t i n抗体，問 • ‘ . らかな脈管浸潤はみられなかった. ﹃ ' 臥， ‘ a ，. ・， 4 Jva---we' ・た.また癌細胞の陰茎海綿体への浸潤はみられず，明 ' m 臥 p' は潰蕩を形成し，上皮肉癌様に癌細胞が増殖してい d 平上皮癌が大小の胞巣状構造を呈しており，一部表面 u v <• 成分は見られず，亀頭部に癌真珠を伴った高分化型肩 ava'tv 摘出標本病理組織学的診断の結果，陰茎では肉腫様 • • . ・した. 4 られず，術中迅速病理でも悪性所見がないことを確認 aLq を切断した.断端については肉眼的に割面の異常はみ・腫癌部分から中枢側に 2cm正常部分をつけて陰茎 H.if''l 節郭精術を施行した. 4 が高いことから陰茎部分摘除術および両側鼠径リンパ .•• 〆 /'''・茎紡錘細胞癌と診断した.未分化な癌であり，悪性度 • 勧，病理組織所見ならびに画像診断より T1NOMOの陰 ‘ ﹁崎癌に特徴的な所見と考えられた ( F i g.2 ) . 、 . ，，Jγ7・‘ 一 4 ' '. グ '4 ，4，，，， 4a 司 a ・ . . l { 1 ・ソ，，f .・ a シー，，， .， ‘ ' ら上皮系の胞巣状構造への移行像がみられ，紡錘細胞 -，・，﹃，， . 'a ，・ ' ，，.f・ v'h f ， av'''a， . ，， ‘ ，，，，， -，一，，・，，， 'ea ， .1h rfHl' . ， B に見られる部分もあった.また間葉系の紡錘形細胞か一、二、 i.1 . 、 . 、 .. 4 ・ ' ・ = t V L F -，‘電ふ - られた.一部では腫蕩細胞が束状構造や花むしろ状様 . ， ‘ . . ‘ 吋， ~ ' . .，，. ‘ . ・ . 、 H. i "~.'、 C F i g .3 . A: S p i n d l ee l e m e n t s showed p o s i t i v e i m m u n o h i s t o c h e m i c a l s t a i n i n g w i t h v i m e n t i n and n e g a t i v e s t a i n i n g w i t h c y t o k e r a t i n. B: Squamous e p i t h e l i u m showed p o s i t i v e i m m u n o h i s t o c h e m i c a l s t a i n i n gw i t hc y t o k e r a t i n and n e g a t i v e s t a i n i n gw i t hv i m e n t i n. C:Thenumber o fp 5 3・p o s i t i v ec e l l si ns p i n d l ec e l le l e mentswasr e l a t i v e l yh i g h e rt h a nt h a ti n squamouse p i t h e l i u m. 島本，ほか:陰茎癌紡錘細胞癌あった ( F i g .3 B ) . 7 7 7 茎紡錘細胞癌を診断するにあたって癌巣のなかに上皮さらに p 5 3癌抑制遺伝子についても免疫染色を性性格の明らかな癌胞巣部分が存在すること.その部行った.その結果，高分化型肩平上皮癌に比べ，紡錘分から肉腫様部分への移行を見つけることが必要と形細胞成分において p 5 3染色陽性染色細胞が高頻度なってくる.本症例に関しでも病理組織学的に矛盾し F i g .3 C ) . で見られた ( なかった. また Humanp a p i l l o m av i r u s( t y p e1 6， 1 8 ) の染色も行ったがいずれも陰性であった. 5 3癌抑制遺伝子についても免また，本症例では p 疫組織学的検討を行った.陰茎癌の発癌様式につい以上より腫癌部分は紡錘細胞癌の病理組織像と矛盾 a て，恥垢による慢性の機械的炎症性刺激， Humanp しないと判断した.一方陰茎亀頭部には潰蕩形成をと p i l l o m av i r u sの感染などが p 5 3など癌抑制遺伝子の変もなった高分化型扇平上皮癌がみられ，最終的に本症異を起こさせることで陰茎癌が発生するという報告が例は紡錘細胞癌成分を含んだ高分化型扇平上皮癌と診ある 5) 今回高分化型扇平上度癌の部分に比べ，より断された. 5 3染色陽性悪性度の高い紡錘形細胞成分において p なおリンパ節転移は見られなかった. 5 3の変異細胞が高頻度で認められた.このことは p 術後軽度のリンパ管炎はみられたが全身状態良好でが扇平上皮癌の発癌段階のみならず，悪性度の進展に 8月 7日退院した.現在術後 1 8カ月経過するが，再発なく外来経過観察中である. 関与することを示唆している. 現在まで，われわれが調べえた限り陰茎紡錘細胞癌は本症例を含め国内外で 9例が報告されており，その考察 a b l e1にまとめた.年齢うち 8例と本症例について T 陰茎癌でも扇平上皮癌は亀頭あるいは包皮内面に好は3 4歳から 8 0歳であった.発生部位としては，本症例発し，陰茎での発生は稀であるのに対し，肉腫は陰茎を含め 8例で亀頭を中心とした部位に発生している. に発生することが多い.予後の面では，扇平上皮癌が陰茎紡錘細胞癌の報告の中でも，本症例を含め 9例鼠径部などのリンパ節への転移をおこすことがあって中 7例が肉眼的に隆起性充実性の発育様式を呈する. も，一般に予後は良好であるのに対し，肉腫の場合これは亀頭部表面に生じた扇平上皮癌の中に，発育の局所再発傾向は強いが，遠隔転移による死亡は少な早い未分化な紡錘細胞癌が生じたことが関係すると思し，3 ) われる. 陰茎に生じる悪性腫蕩の多くは肩平上皮癌であり，陰茎紡錘細胞癌は前述ように，きわめて稀な疾患で他の肉腫や悪性黒色腫などの報告もあるが数少ない. あるが，これはその組織診断の難しさも一因となって Dehner& S m i t h4) によれば，肉腫のなかでは血管肉いると考えられる.陰茎紡錘細胞癌は井内ら 3)の報告腫が最も多く，平滑筋肉腫や繊維肉腫がこれに次く¥ にもあるように平滑筋肉腫や繊維肉腫との鑑別が困難今回見られた陰茎紡錘細胞癌はそれらの肉腫と比較しであり，過去にそれらの腫蕩と診断されたものの中にでも発生頻度が低いものである.また部位別に紡錘細も，陰茎紡錘細胞癌であったものが存在する可能性が胞癌の発生頻度を見ると，口腔，上気道に最も多く，ある. 皮膚や食道にもみられる場合があるが，陰茎では非常に稀である. 治療法に関しては調べえた 9例のうち 2例が陰茎全摘除術， 6例が陰茎部分摘除術(うち 2例は両側鼠径陰茎紡錘細胞癌は扇平上皮癌の一亜型であり，高異リンパ節郭清術を追加している).残る l例は腫蕩摘型，多角形の紡錘形細胞よりなる肉腫様構造である除術が行われていた.治療法は各例とも通常の陰茎扇が，これらの肉腫様部分も実際は上皮由来である.陰平上皮癌と大きく変わらなかった. Table 1 . Reportedc a s e so fp e n i l es p i n d l ec e l lc a r c i n o m a 報告者草告語大きさ ( c m ) M a n g l a n iら 1 9 8 0 Woodら 1 9 7 2 1 9 8 2 P a t e lら井内ら 1 9 8 4 0 0 3 K a u s h a lら 2 2 0 0 4 L o n tら自験例部位発育様式治療法全摘十会陰部尿道切除 6 9 5X4X2.5 亀頭冠状溝充実性隆起性 8 0 2.4X1Xl .2 亀頭充実性隆起性部分切除 4 1 4 .5 X 2 .2 外尿道口冠状溝浸潤性非隆起性部分切除 3 4 4X2.5X2 亀頭縁ー内板充実性有茎性腫癒切除 4X4 4 2 亀頭充実性有茎性部分切除 3 7 3 不明浸潤性非隆起性部分切除+リンパ節郭i 青不明 6 5 亀頭充実性隆起性レーザー照射→全摘 6 5 4 亀頭充実性隆起性部分切除 2 0 0 3 7 1 2 .5Xl .5 X 2 .2 亀頭充実性有茎性部分切除+リンパ節郭清観察期間予後 1 2カ月癌死 6カ月癌死 2 1カ月癌なし生存 1 2カ月癌なし生存癌なし生存不明 2カ月癌死 2 6カ月癌なし生存 7カ月癌死 2 1カ月癌なし生存 778 泌尿紀要 5 1巻予後に関して 9例中 4例は経過観察期間 1 2カ月以内に再発して癌死している.諸報告では陰茎扇平上皮癌の l年生存率90%以上であるのに対し，陰茎紡録細胞癌は l年生存率 66%であった.陰茎肩平上皮癌と比べ，陰茎紡錘細胞癌の予後が悪いことが予測される. 陰茎紡錘細胞癌の予後改善には早期発見，リンパ節郭清を含めた外科的治療を早期に決断すべきと考えられる.また治療後も厳重な経過観察が必要と思われる. ZZ同五回結完全包茎をもっ 7 1歳，男性の陰茎亀頭部に生じた紡錘細胞癌を報告した.本症例は世界で 9例目の報告であり，きわめて稀な疾患である. 文献 1 ) LynchDFJrand P e t t a w a yC:Tumorso fP e n i s . C a m b e l l ' s Urology e i g h t h e d i t i o n : 2 9 4 5 2 9 8 1， Saunders，P h i l a d e l p h i a，2 0 0 2 2 ) 勝岡洋治，上田洋平:泌尿器腫蕩学.新図説泌尿器科学講座，第 3巻第 I版.吉田修編， pp1 5 9 1 6 6，メジカルビュー杜，東京， 1 9 9 9 1 1号 2 0 0 5年 3 ) 井内安輝，西田俊博，仁科肇，ほか:陰茎紡錘細胞癌の l例.癌の臨 30:99-104， 1 9 8 4 4 ) Deh田 rLPandSm 凶 BH: S o f tt i s s u etumorso ft h e 4 3 1 1 4 4 7，1 9 7 0 P e n i l e . Cancer25:1 5 ) HubenRP:B i o l o g yo fp e n i l ec a n c er . I n :P r i n c i ・ p l e s and p r a c t i c e o fg e n i t o u r i n a r y o n c o l o g y E d i t e dbyRaghavanD，S c e rHI，L e i b e lSA，e ta ， . l pp924 ，Lippncott-Raven，P h i l a d e l p h i a，1 9 9 7 6 ) ManglaniKS，ManaligodJR，RayB，e tal . :S p i n d l e c a n c e ro ft h eg l a n sp e n i s . Cancer46:2 266-2272， 1 9 8 2 7 ) WoodE W，GarndnerAW Jr，BrownF M，e tal .: S p i n d l ec a n c e ro f t h ep e n i s . J Urol707:9 9 0 9 9 1， 1 9 7 2 8 )P a t e lB，HashmatA，ReddyV，e ta l .:S p i n d l ec e l l carcinomao fp e n i s . Ur o l o g y19:9 3-95，1 9 8 2 9 )P r a s a d K K and K r i s h n a n i N: S p i n d l e c e l l carcinoma o ft h eg l a n sp e n i s . I n d i a nJ P a t h o l 36-238， 2 0 0 3 M i c r o b i o l46・2 1 0 ) Lont AP，G a l l e e M P，S n i j d e r s P，e t al . :S a r c o matoidsquamousc e l lcarcinomao ft h ep e n i s . J Ur o l172:9 3 2 9 3 5， 2004 … ( R e c e ル nD bパ州 Acceptedon May 1 8，2 0 0 5 /