日呼吸会誌 47(12),2009. 1161 ●症 例 鈍的な胸部外傷後より胸膜炎症状を繰り返した心外傷後症候群の 1 例 南波 亮一1) 山本 祐介1) 名和 健1) 遠藤 勝幸2) 要旨:症例は 59 歳,男性.2004 年 8 月自宅のベランダから転落し左側胸部を強打した.1 年後より 3 年の 経過で,左肩∼背部痛,左側胸部痛を 5 回繰り返した.症状出現時には,採血検査で炎症反応の増加,胸 部 X 線にて左胸水を認めた.2 回施行した胸水検査では,炎症細胞の著明な増加を伴う滲出性胸水であった が,各種培養では陰性,細胞診は class I であった.症状および胸水貯留はいずれも解熱鎮痛剤を主体とし た対症療法にて 1∼2 週間以内に軽快した.原因不明の繰り返す胸膜炎の精査のため,胸腔鏡検査を施行し たところ,胸膜面には特記すべき異常を認めなかったが,左側心膜の損傷を認めた.外傷を契機とし胸膜炎・ 心膜炎を繰り返す心外傷後症候群と考えられた. キーワード:心外傷後症候群,心膜切開後症候群,胸膜炎,胸腔鏡検査 Postcardiac injury syndrome,Postpericardiotomy syndrome,Pleuritis,Thoracoscopy 緒 言 各種画像診断,胸水検査にて診断に至らない滲出性胸 科に紹介受診した. 身体所見では,体温 36.7℃,胸部聴診上は左背部に胸 膜摩擦音を聴取,心雑音は聴取せず,浮腫は認めなかっ 水の場合,結核性胸膜炎・悪性中皮腫・癌性胸膜炎を念 た. 血液検査では白血球 5,200! µl (桿状 1%, 分葉 81%, 頭に胸腔鏡検査が施行される.今回我々は,胸腔鏡検査 好酸球 1%,好塩基球 1%,単球 6%,リンパ球 10%) , により心外傷後症候群という極めて稀な疾患の診断に CRP 7.88mg! dl と白血球増多を伴わない炎症反応の上昇 至ったので報告する. を認めた.その他の血液検査では,Alb 3.7g! dl,AST 32 症 例 59 歳,男性.20 歳時に胃潰瘍手術,36 歳時に胆石手 術,49 歳時に腰椎ヘルニア手術を既往している.非喫 煙者. 2004 年 8 月飲酒後,自宅のベランダ(約 5m)より転 U! l,ALT 19U! l,BUN 21.5mg! dl,Cre 0.7mg! dl と特 記すべき異常は認めなかった.胸部 X 線では左に少量 の胸水を認めた. 何らかの感染による急性胸膜炎が疑われた.高熱がな く全身状態が比較的良好であったことから NSAIDS を 投与し,1 週間後の再診では胸水は消失していた. 落し,左側胸部を強打した.救急車で当院に搬送された ③ 2006 年 3 月左胸痛・背部痛にて当科を受診した. が,頭部 CT 検査,胸腹部 X 線にて明らかな異常を認 身体所見では,体温 36.4℃,胸部聴診上は左背部に胸 めず帰宅となった. ① 2005 年 8 月左肩から左側胸部の痛みを主訴に近医 膜摩擦音を聴取,心雑音は聴取しなかった.ツベルクリ ン反応は陽性(12×11mm) .血液検査では白血球 4,100! を受診した.受診時,胸部 X 線にて左胸水を認め,血 µl,CRP 7.82mg! dl と炎症反応の上昇を認めた.その他 液検査で CRP 定性 3+であったことから,急性胸膜炎 血液検査では特記すべき異常を認めなかった.心電図は が疑われた.非ステロイド抗炎症薬(NSAIDS)を投与, 異常なし,心エコー検査では少量の心囊水を認めた.胸 1 週間で症状は軽快した. 部 X 線では左に少量の胸水を認めた(Fig. 1a) .左胸腔 ② 2006 年 1 月左肩から左側胸部の痛みが再燃し近医 穿刺を施行し,黄色混濁した胸水を約 200ml 採取した. を受診. 胸部 X 線上左胸水を認め, 胸膜炎が疑われた. 胸水検査では,総細胞数 13,875! µl,好中球・単核球比 短期間での再燃のため,精査・加療目的に当院呼吸器内 率は 1:2,蛋白 4.4g! dl,糖 98mg! dl,LDH 329U! l,adenosine deaminase(ADA)10.8IU! l,細胞診 class I,一般 〒317―0077 茨城県日立市城南町 2―1―1 1) 日立製作所日立総合病院内科 2) 同 外科 (受付日平成 21 年 6 月 9 日) 細菌培養陰性,抗酸菌培養陰性であった.胸水穿刺後に 施行した胸部単純 CT 検査では,左側に少量の胸水,左 側に一部欠落しているように見える少量の心囊水を認め たが,肺内および胸膜に明らかな腫瘤は指摘できなかっ 1162 日呼吸会誌 Fi g.1 Che s ti ma gi ng o bt a i ne d dur i ng t he 3 r d r e c ur r e nc e .Che s tXr a y( a )be f o r et he r a py s ho we d l e f tpl e ur a le f f us i o n.Che s tCT ( c )be f o r et he r a py s ho we d as ma l la mo unto fc a r di a ce f f us i o na nd l e f t pl e ur a le f f us i o n. Che s tXr a y( b)a f t e rt he r a pys ho we d 47(12),2009. Fi g.2 Tho r a c o s c o py de mo ns t r a t e d a de f i c i t( a r r o w) a nds hr i nka ge( a r r o whe a d)o ft hel e f tpe r i c a r di um.D: di a phr a gm, P: pe r i c a r di um L: l ung, H: He a r t di s a ppe a r a nc eo fl e f tpl e ur a le f f us i o n. た(Fig. 1c). 単核球優位な総細胞数の増加を伴う滲出性胸水,結核 性胸膜炎や細菌性胸膜炎,癌性胸膜炎を示唆する所見が µl,CRP 4.88mg! dl と炎症反応の上昇を認めた.尿検査 では尿蛋白定性で陰性.胸部 X 線では前回より少量の 左胸水を認めた. 乏 し か っ た こ と か ら,ウ イ ル ス 性 の 胸 膜 炎 を 考 え NSAIDS を 5 日間処方し,2 週間後の再診時には胸水 NSAIDS 内服にて帰宅.10 日後の再診時には胸水は消 は消失し,症状は軽快していた.その後に施行した胸部 失していた(Fig. 1b). 造影 CT 検査では明らかな異常を指摘できなかった. ④ 2008 年 4 月農作業後に左胸痛が出現し,4 日後に 当科を受診した. 約 3 年の経過で 5 回の胸膜炎症状を繰り返しており, ウイルス性胸膜炎としては非典型的と考えられた.診断 身体所見では,体温 38.4℃,胸部聴診上ラ音は聴取せ に至らない可能性も伝えたうえで,胸腔鏡検査を提案し ず,浮腫は認めなかった.血液検査では白血球 7,900! µl, たところ,患者の同意を得ることができ,2008 年 12 月 CRP 9.20mg! dl と炎症反応の上昇を認めた.抗核抗体陰 に当院呼吸器外科に依頼のうえ全身麻酔下胸腔鏡検査を 性,補体や免疫グロブリンは異常を認めなかった.胸部 施行した. X 線では,少量の左胸水を認めた.左胸腔穿刺を施行し, 左胸腔内の所見は,胸膜面には明らかな異常を認めな 黄色混濁した胸水を約 200ml 採取した.胸水検査では, かった.左側の一部の心膜が欠損し心臓が一部露出,残 前回同様に滲出性胸水であり,特異的所見は得られな 存していた心膜は,辺縁が縮まり丸まったように厚く かった. なっていた.壁側胸膜および残存心膜の生検を行い終了 繰り返す胸膜炎の入院精査を勧めたが本人が拒否. した(Fig. 2) .胸膜および心膜の組織所見では,膠原線 NSAIDS を 5 日間処方し,1 週間後の再診では,CRP 0.93 維の増生を伴う線維化ならびに軽度の炎症細胞浸潤を認 mg! dl と低下,胸水も消失していた. め,疾患特異的な炎症像や悪性所見は認めなかった. ⑤ 2008 年 10 月左肩の痛みが出現し,当科を受診した. 身体所見では,体温 36.9℃,胸部聴診上ラ音は聴取せ ず,心雑音は聴取しなかった.血液検査では白血球 5,500! その後,2009 年 5 月現在,胸膜炎症状の再燃は認め ていない. なお,症例のまとめを Table 1 に提示した. 心外傷後症候群の 1 例 1163 Tabl e 1 Ca s es umma r y 1 s t 2 nd 4 t h Ma r c h, 2 0 0 6 Apr i l , 2 0 0 8 5 t h Ons e t Augus t , 2 0 0 5 Sympt o m Pa i ni nt he l e f t Pa i ni nt he l e f t Pa i ni nt hel e f tc he s ta ndba c k Pa i n i n t he l e f t Pa i ni nt he l e f ts ho ul de r s ho ul de r a nd s ho ul de r a nd c he s t , Fe ve r a nds i dec he s t s i dec he s t s i dec he s t La bo r a t o r y CRP3 + f i ndi ngs J a nua r y, 2 0 0 6 3 r d WBC5 , 2 0 0 / μl WBC4 , 1 0 0 / μl CRP7 . 8 8mg/ dl CRP7 . 8 2mg/ dl Al b3 . 7g/ dl Oc t o be r , 2 0 0 8 WBC7 , 9 0 0 / μl WBC5 , 5 0 0 / μl CRP9 . 2 0mg/ dl CRP4 . 8 8mg/ dl a nt i nuc l e a ra nt i bo dy ( ANA) : ne ga t i ve I ma gi ng f i ndi ngs Che s t X r a y CXR:l e f tpl e ur a l CXR: l e f tpl e ur a le f f us i o n CXR: l e f t pl e ur a l CXR: l e f tpl e ur a le f f us i o n ( CXR) :l e f tpl e u e f f us i o n f f us i o n Che s tCT:a s ma l la mo unto fe Che s tCT ( a f t e rt he r a py) : r a le f f us i o n c a r di a ce f f us i o na nd l e f tpl e u no t hi nga bno r ma lde t e c t e d r a le f f us i o n ma l ECG: no r Ec ho c a r di o gr a m: a s ma l l a mo unto fc a r di a ce f f us i o n Pl e ur a l e f f us i o n f i ndi ngs No tpe r f o r me d Tr e a t me nt NSAI DS Out c o me No tpe r f o r me d Numbe ro fc e l l s : 1 3 , 8 7 5/ μl No tpe r f o r me d N( Ne ut r o phi l s ) : M( mo no nuc l e a r c e l l s )= 1 : 2 Pr o t e i n4 . 4g/ d Gl u9 8mg/ dl LDH 3 2 9U/ l ADA 1 0 . 8I U/l Cyt o l o gyc l a s sI Ba c t e r i a lc ul t ur e : Ne g Myc o ba c t e r i a lc ul t ur e : Ne g Numbe ro fc e l l s : 2 6 , 7 0 0/ μl N: M=1 : 1 Pr o t e i n4 . 1g/ dl Gl u1 0 8mg/ dl LDH 2 1 5U/ l ADA 7 . 1I U/ l Cyt o l o gyc l a s sI Ba c t e r i a lc ul t ur e : Ne g Myc o ba c t e r i a lc ul t ur e : Ne g NSAI DS NSAI DS NSAI DS NSAI DS Re mi s s i o n i n a Re mi s s i o n i n a Re mi s s i o ni n1 0da ys we e k we e k 考 Re mi s s i o ni nawe e k Re mi s s i o ni nt wowe e ks れている4).手術や外傷などの event 後,数週から数カ 察 月後に発症する胸痛,時に発熱・炎症反応の上昇で発症 心膜は,臓側心膜(心外膜)と壁側心膜(狭義の心膜) することが多い.病因については解明されていないが, から構成される.厚さ数 mm の膜で袋状に心臓・大血 血中抗心筋抗体が関与する自己免疫反応とされている. 管を包んでいる.両心膜の間には正常でも 15 から 50ml Engle らは小児開心術症例の検討から,新たなウイルス 程度の少量の心膜液が認められ,心膜の表面の摩擦を減 感染または潜在したウイルスの再活性化が自己免疫反応 じる役割を果たしている1).転落や交通外傷による鈍的 の 引 き 金 と な る と 推 測 し て い る5).治 療・予 後 は な胸部外傷では打撲から心臓破裂まで生じ,しばしば心 NSAIDS のみで 2∼3 週間以内に軽快するがおよそ 10% 膜損傷を合併し得る.心膜の破裂・裂傷は横隔膜面およ の症例で再発を繰り返すとされる6)7).NSAIDS に反応 び胸膜面の 2 カ所で生じやすいとされ,胸膜面での損傷 しない症例に対してステロイドが有効であるという報告 は心臓や血管のヘルニアを生じ,致死的となることが多 もある3).本症例においても,1∼3 週間以内に NSAIDS い.しかし,大きな裂傷の場合は,ヘルニアが生じにく で軽快している.抗心筋抗体やウイルス抗体は測定でき く,また出血を伴っても胸腔内のフリースペースのため なかったが,解熱・鎮痛剤のみで自然軽快すること,再 タンポナーデには至らないため,機能損傷なく回復する 発を繰り返すことからも,本疾患に自己免疫的な機序が ことがある2). 関与している可能性を示唆している.心膜切開後症候群 心外傷後症候群(postcardiac injury syndrome)は, としての報告は多数あるが,心外傷後症候群としての報 心臓や心膜の外傷後に遅発性に心膜炎・胸膜炎症状を呈 告は検索した範囲で本邦では 1 例のみであった8).外傷 3) する稀な疾患である .外傷以外にも,心疾患に対する による心膜欠損の頻度が少ないこと,心膜・胸膜炎は自 手 術 後(心 膜 切 開 後 症 候 群 postpericardiotomy 然軽快することが多いことから積極的な精査が行われに syn- drome)や心筋梗塞後(postmyocardial infarction syndrome, Dressler syndrome)にも出現することが報告さ くいことが,報告例が少ない一因と思われる. 本症例の鑑別診断として,先天性心膜欠損症に胸膜炎 1164 日呼吸会誌 47(12),2009. を合併した病態が挙げられる.しかし,胸腔鏡下の所見 引用文献 において,残存していた心膜が不規則に索状で,その辺 縁は縮まり丸まったように厚くなっていたこと,また先 1)Schlant RC, Alexander RW. Disease of the Pericar- 天性心膜欠損を疑うような心膜の菲薄化を疑うような膜 dium. Hurst s The Heart. 8th ed. New York : 様部分を認めなかったことから,外傷時に生じた心膜欠 損と考える.胸水貯留については,炎症細胞増多を伴う 滲出性胸水,細胞診 class I,各種細菌培養陰性,胸腔鏡 下胸膜生検にて特異的な炎症像や悪性所見を認めなかっ たことから,非細菌性・非悪性の胸膜炎と考えられる. そして,外傷以前には胸部症状がなかったことから,外 傷を契機とした胸膜炎・心膜炎すなわち心外傷後症候群 の診断に至った.症状出現時の胸部 CT 検査にて左側の McGraw-Hill, 1994 ; 1647―1674. 2)Spodick HD. Traumatic pericardial disease. The Pericardium. New York : Marcel Dekker, 1997 ; 368―410. 3)Khan AH. The postcardiac injury syndromes. Clinical Cardiology 1992 ; 15 : 67―72. 4)Ito T, Engle MA, Goldberg HP. Postpericardiotomy Syndrome Following Surgery for Nonrheumatic Heart Disease. Circulation 1958 ; 17 : 549―556. 心囊水が欠落しているように見えたが,心膜欠損部位と 5)Engle MA, Zabriskiie JB, Senterfit LB, et al. Viral ill- 一致しており本疾患を疑う補助になり得ると考えられ ness and the postpericardiotomy syndrome. A pro- た. spective study in children. Circulation 1980 ; 62 : 本症例は 2 回の胸水検査にて診断に至らず,胸腔鏡検 1151―1158. 査を提案した.胸水の分析のみでは原因が特定できない 6)Horneffer PJ, Miller RH, Pearson TA, et al. The ef- 胸膜炎症例に対する胸腔鏡検査の有用性は数多く報告さ fective treatment of postpericardiotomy syndrome れている.①滲出性胸水,②胸水細胞診が 2 回以上陰性, after cardiac operations. J Thorac Cardiovasc Surg ③リンパ球優位の胸水中の細胞数増加,④胸水中 ADA 値が 40U! l 未満の 4 項目が適応基準として挙げられてい る9).胸腔鏡検査にて診断に至る疾患としては癌性胸膜 炎,悪性中皮腫,結核性胸膜炎の頻度が多いが,これら 3 疾患に関しては胸腔鏡検査により診断に至る確率は 96% という報告もある10).安全性についても胸腔鏡検査 の死亡率は 0.09∼0.24% とされ,気管支鏡検査の死亡率 と差がないとされる11).当施設では全身麻酔下での胸腔 鏡検査しか行えないが,局所麻酔下ではさらに安全性は 高いとされている12). 本症例は非常に稀な疾患ではあるが,胸腔鏡検査にお ける観察が診断に結びついた.診断率,安全性を考慮す ると,繰り返す胸膜炎症例の確定診断として胸腔鏡検査 は非常に有用と考えられた. 1990 ; 100 : 292―296. 7)大渕信久,柳瀬 治.心膜切開後症候群.別冊日本 臨床循環器症候群第 2 版.日本臨床社,大阪,2007 ; 428―430. 8)前田重信,和形 隆,加藤雅之,他.鈍的胸部外傷 後の postpericardiotomy syndrome の一例.日本救 急医学会雑誌 1998 ; 9 : 523. 9)千場 博.軟性気管支鏡を用いた胸腔鏡検査.気管 支学 2004 ; 26 : 343―345. 10)杉山昌裕,堀口高彦,石橋明倫.局所麻酔下胸腔鏡 検査の有用性と安全性についての検討.日本呼吸器 学会雑誌 2001 ; 39 : 899―902. 11)Lee P, Colt HG. Rigid and semirigid pleuroscopy : the future is bright. Respirology 2005 ; 10 : 418―425. 12)鏑木孝之,内海啓子,橋本幾太,他.局所麻酔下胸 腔鏡施行時の安全性の検討.気管支学 2006 ; 28 : 582―584. 心外傷後症候群の 1 例 1165 Abstract A case of postcardiac injury syndrome with repeated pleuritis after blunt chest trauma Ryoichi Namba1), Yusuke Yamamoto1), Takeshi Nawa1)and Katuyuki Endo2) 1) Department of Medicine, Hitachi General Hospital Department of Surgery, Hitachi General Hospital 2) A 59-year-old man suffered blunt injury to the left chest during a fall in August 2004. He had 5 repeated episodes of back and left chest pain in three years since August 2005. Since these symptoms were accompanied by left pleural effusion and serum inflammatory reaction, the tentative diagnosis was pleuritis. Although examinations of pleural effusion showed exudation with marked augmentation of inflammatory cells, there were no findings that suggested the cause of repetitive pleuritis. All symptoms were relieved within one or two weeks following administration of non-steroid anti-inflammatory drugs. Surgical thoracoscopy was carried out to investigate the cause of repeated pleuritis, and an acquired deficit of the left pericardium was noted. We considered this case to be postcardiac injury syndrome causing repeated pleuritis following blunt chest injury.
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