再発性多発性軟骨炎の文献レビュー

厚生労働科学研究費補助金（難治性疾患克服研究事業）
再発性多発性軟骨炎の診断と治療体系の確立
分担研究報告書
再発性多発性軟骨炎の文献レビュー
研究分担者須賀万智（東京慈恵会医科大学環境保健医学講座・准教授）
研究要旨：再発性多発性軟骨炎（RP）の臨床試験を実施するにあたり、これまでに報告
された RP の治療に関する研究を調べた。最近 10 年間に PubMed に収載された英文の
文献で、臨床試験は 0 件、症例報告は 167 件あった。そのうち抄録が掲載されたもので、
ステロイドを使用したものは 26 件、メソトレキセートを使用したものは 8 件あった。
Ａ．研究目的
再発性多発性軟骨炎（relapsing
polychondritis; RP）は軟骨組織の炎症・破
壊を特徴とする原因不明の慢性疾患である。
その稀少性から、RP 患者の症状経過は十分
明らかにされておらず、標準的な治療法は
いまだ確立されていない。本研究では、RP
に対するステロイド＋メソトレキセート
（MTX）併用療法を前向きに評価する臨床
試験を計画していることから、本稿では、
これまでに報告された RP の治療に関する
研究を調べた。
27 件の研究の概要を表 1 に示した。
Ｄ．考察
最近 10 年間に PubMed に収載された英
文の文献を調べた結果から、RP の臨床試験
はひとつも報告されていなかった。本研究
でおこなう臨床試験は RP の治療に関する
エビデンスとして貴重であり、RP の治療法
の確立に大いに貢献すると期待される。
Ｅ．参考文献
[1] Yamazaki K, Suga T, Hirata K.
Large vessel arteritis in relapsing
Ｂ．研究方法
最近 10 年間に PubMed に収載された
英文の文献を調べた。検索キーワードは
“relapsing polychondritis”
“humans”
ならびに“steroid”
“corticosteroid”
“prednisolone”
“methylprednisolone”
“methotrexate”を用いた。
polychondritis. J Laryngol Otol.
2001;115(10):836-8.
[2] Wu S, Sagawa M, Suzuki S,
Kumagai-Braesch M, Honda Y, Sato
M, Kondo T. Pulmonary fibrosis with
intractable pneumothorax: new
pulmonary manifestation of
Ｃ．研究結果
relapsing polychondritis. Tohoku J
最近 10 年間に PubMed に収載された英
文の文献で、RP に関する人間を対象とした
Exp Med. 2001;194(3):191-5.
ものは 199 件あった。そのうち臨床試験は
[3] Mark KA, Franks AG Jr. Colchicine
0 件、症例報告は 167 件あった。
and indomethacin for the treatment
症例報告 167 件のうち抄録が掲載された
of relapsing polychondritis. J Am
もので、ステロイドを使用したものは 26 件、
MTX を使用したものは 8 件あった。これら
14
Acad Dermatol. 2002;46 (2 Suppl
Assoc Physicians India.
Case Reports):S22-4.
2003;51:1105-6.
[4] Koenig AS, Abruzzo JL. Leflunomide
[11] Astudillo L, Launay F, Lamant L,
induced fevers, thrombocytosis, and
Sailler L, Bazex J, Couret B,
leukocytosis in a patient with
Arlet-Suau E. Sweet's syndrome
relapsing polychondritis. J
revealing relapsing polychondritis.
Rheumatol. 2002;29(1):192-4.
Int J Dermatol. 2004;43(10):720-2.
[5] Soto-Romero I, Fustes-Morales AJ,
[12] Ota M, Mizukami K, Hayashi T,
De Leon-Bojorge B, Contreras-Ruiz J,
Sumida T, Asada T. Brain magnetic
Ruiz-Maldonado R. Relapsing
resonance imaging and single photon
polychondritis: a pediatric case.
emission computerized tomography
Pediatr Dermatol. 2002;19(1):60-3.
findings in a case of relapsing
[6] Barzegar C, Vrtovsnik F, Devars JF,
polychondritis showing cognitive
Mignon F, Pradalier A. Vasculitis
impairment and personality changes.
with mesangial IgA deposits
Prog Neuropsychopharmacol Biol
complicating relapsing
Psychiatry. 2005;29(2):347-9.
polychondritis. Clin Exp Rheumatol.
[13] Rho YH, Choi SJ, Choi YS, Lee YH,
2002;20(1):89-91.
Ji JD, Song GG. Relapsing
[7] Alatas F, Ozkan R, Metintaş M,
polychondritis with aortitis without
Moral H, Erginel S, Uçgun I.
valvular involvement. J Rheumatol.
Relapsing polychondritis.
2005;32(5):954-6.
Respirology. 2003;8(1):99-103.
[14] Kumakiri K, Sakamoto T, Karahashi
[8] Kraus VB, Stabler T, Le ET,
T, Mineta H, Takebayashi S. A case
Saltarelli M, Allen NB. Urinary type
of relapsing polychondritis preceded
II collagen neoepitope as an outcome
by inner ear involvement. Auris
measure for relapsing polychondritis.
Nasus Larynx. 2005;32(1):71-6.
Arthritis Rheum.
[15] Chang SJ, Lu CC, Chung YM, Lee
2003;48(10):2942-8.
SS, Chou CT, Huang DF.
[9] Manghani MK, Andrews J, Higgens
Laryngotracheal involvement as the
CS. Kaposi's sarcoma in a patient
initial manifestation of relapsing
with severe relapsing polychondritis.
polychondritis. J Chin Med Assoc.
Rheumatol Int. 2004;24(5):309-11.
2005;68(6):279-82.
[10] Koul PA, Wahid A, Hussain T, Wani
[16] Hsu KC, Wu YR, Lyu RK, Tang LM.
JI, Ahmad T, Shah BA. Relapsing
Aseptic meningitis and ischemic
polychondritis in an elderly male.
stroke in relapsing polychondritis.
Clin Rheumatol. 2006;25(2):265-7.
15
[17] Sakata A, Nakahara H, Murofushi T.
A case of severe dyspnea caused by
relapsing polychondritis. Auris
Nasus Larynx. 2006;33(2):215-8.
[18] Murata J, Horii A, Tamura M,
polychondritis successfully treated
with combined intensive
immunosuppressive therapy with
methotrexate. Mod Rheumatol.
2007;17(2):144-7.
[24] Hojaili B, Keiser HD. Relapsing
Mitani K, Mizuki M, Kubo T.
polychondritis presenting with
Endolymphatic hydrops as a cause of
complete heart block. J Clin
audio-vestibular manifestations in
Rheumatol. 2008;14(1):24-6.
relapsing polychondritis. Acta
[25] Ananthakrishna R, Goel R, Padhan
Otolaryngol. 2006;126(5):548-52.
P, Mathew J, Danda D. Relapsing
[19] Yu EN, Jurkunas U, Rubin PA,
polychondritis--case series from
Baltatzis S, Foster CS. Obliterative
South India. Clin Rheumatol.
microangiopathy presenting as
2009;28 Suppl 1:S7-10.
chronic conjunctivitis in a patient
[26] Tsuburai T, Suzuki M, Tsurikisawa
with relapsing polychondritis.
N, Ono E, Oshikata C, Taniguchi M,
Cornea. 2006;25(5):621-2.
Akiyama K. Use of inhaled
[20] Nanke Y, Kamatani N, Kobashigawa
fluticasone propionate to control
T, Yago T, Furuya T, Kotake S. Two
respiratory manifestations of
Japanese cases with MAGIC
relapsing polychondritis. Respirology.
syndrome (mouth and genital ulcers
2009;14(2):299-301.
with inflamed cartilage). Clin Exp
[27] Pol K, Jarosz M. Relapsing
Rheumatol. 2006;24 (5 Suppl
polychondritis: case report and
42):S113-4.
literature review. Pol Arch Med
[21] Kao KT, Potrebic S, Evans JR.
Wewn. 2009;119(10):680-3.
Relapsing polychondritis presenting
as meningoencephalitis with
Ｆ．研究発表
valvular abnormality: a case report.
１．論文発表なし
Clin Rheumatol. 2007;26(11):1985-8.
２．学会発表なし
[22] Hirunwiwatkul P, Trobe JD. Optic
neuropathy associated with
Ｇ．知的所有権の取得など
periostitis in relapsing
１．特許許可なし
polychondritis. J Neuroophthalmol.
２．実用新案登録なし
2007;27(1):16-21.
[23] Yamaoka K, Saito K, Hanami K,
Nakayamada S, Nawata M, Iwata S,
Azuma T, Tanaka Y. A case of
life-threatening refractory
16
表 1 RP の治療に関する症例報告（ステロイドまたは MTX を使用したもの）
Yamazaki K, 2001
Wu S, 2001
Mark KA, 2002
症例
性
女性
男性
男性
年齢
58
60
不明
治療
ステロイド
○
○
○
Koenig AS, 2002
男性
55
○
○
Soto-Romero I, 2002
Barzegar C, 2002
Alatas F, 2003
Kraus VB, 2003
女性
男性
女性
男性
12
78
49
18
○
○
○
○
○
Manghani MK, 2004
Koul PA, 2003
Astudillo L, 2004
Ota M, 2005
Rho YH, 2005
Kumakiri K, 2005
Chang SJ, 2005
Hsu KC, 2006
Sakata A, 2006
Murata J, 2006
Yu EN, 2006
Nanke Y, 2006
男性
男性
男性
女性
女性
女性
女性
女性
女性
女性
女性
男女
各1名
男性
女性
女性
女性
男女
計7名
26
65
77
57
51
68
58
71
72
61
50
28-46
○
○
○
○
○
○
○
○
○
○
○
40
78
18
不明
28-54
○
○
○
○
○(7 名)
Tsuburai T, 2009
女性
19
○
Pol K, 2009
男性
55
○
筆頭著者, 年
Kao KT, 2007
Hirunwiwatkul P, 2007
Yamaoka K, 2007
Hojaili B, 2008
Ananthakrishna R, 2009
17
MTX
○
その他
アザチオプリン
コルヒチン
インドメタシン
ヒドロキシクロロキン
アザチオプリン
レフルノミド
ダプソン
シクロスポリン
クロラムブシル
エタネルセプト
インフリキシマブ
シクロホスファミド
シクロホスファミド
○
アザチオプリン
サリドマイド
○
○(2 名)
コルヒチン(2 名)
○
シクロスポリン
○(1 名)
ダプソン(1 名)
シクロホスファミド
(1 名)
プロピオン酸フルチカ
ゾン吸入薬

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