日消外会誌 19(10):2063∼ 症 2066,1986年 例 十二指腸 arterio‐ venous malformationを 伴 ったいわ ゆる Dieulafoy潰瘍 の 1症 例 兵庫医科大学救急部,・放射線科,44病院病理部 高 富 彦 田野 伸 雄 金 貞 孝 曹 桂 植 中 作 修 畠 山 元 吉 永 和 正 Ⅲ 中 尾 宣 夫 光 信 正 夫 ⅢⅢ A CASE OF SO CALLED DIEULAFOY'S ULCER WITH DUODENAL ARTER10,VENOUS MALFORMAT10N B弧 )R KOH,Keishoku CHO,Osamu NAKASAKU,Nobuo TANO, Gen HATAKコ YAMA,Kazulnasa YOSHINAGA,Junghyo KIM, Nobuo NAKAO中 and Masao MITSUNOBU車 Div.of Emergency and Crit Care Med.,・ Dept,of Radiology and手 tDept.of Path010gy,IIyogo College of Medicine 棄引用語 :Dieulafoy漬 venous maiforlnation 瘍,十 二指腸 aierio‐ は じ3めに 最近,わ れわれ は Exulceratio simplexl)(い わゆ る Dieulafoy漬瘍,以 下 Es)の 治療 経 過 中 に 十 二 指 腸 arterio‐ venous malforlnation(以 よる出 下 AVM)に 血 を きた した 1症 例 を経験 した。 この両者 の合併 は極 めて まれ と考 え られ るので報 告 す る とともに,Esの 診 断,治療 にお ける問題点 につ いて文献的考察 を加 えた。 症 例 13歳男子.主 訴 は大量 の吐下血. 現病歴 お よび入院後 の経過 :昭 和 59年 3月 12日,朝 よ り全身俗怠感,上 腹部痛,下 血 が続 いた。夕方 には 吐血 を きた し,吐 下 血 が続 いたため 当 セ ンタ ーヘ 緊急 入院 した。入院後,保 存 的治療 で止血 されず ,輸 血 量 は3,000m1/8時間以上必要 とな り,胃 内視鏡検査 にて も出血源が確認 されないため,第 3病 日に開腹 した. 胃切開で 胃体上部後壁,食 道噴門境界部 より5cm肛 側 に約3mln,の 小び らんを伴 う動脈性出血を認めた。粘 膜上 か ら出血部を中心に結繁止血 し, 胃迷走神経切除 および幽P尋 形成術を施行 した。術後経過 は良好であっ たが,第 20病日に再度,大 量 の鮮血を吐血 し,内 視鏡 検査を施行す るも出血点 は確認で きなかった。選択的 <1986年 2月 12日受理>別 刷請求先 :高 富 彦 〒457 名古屋市南区三条町 1-23 社 会保険中京病 院形成外科 左 胃動脈造影を施行 しとところ,微 小な動脈瘤様 の血 管拡張 が 胃体上部にみ られ,造 影剤 の漏 出像 も認 め ら れた(図 1).直 ちに左 胃動脈塞栓術を施行す るも効果 無 く,また,留置 カテーテルか らの 3日 間 の Vasopres‐ sin持続動注 で も止血効果 がみ られなかったので,再 度内視鏡検査を行 った.前 回の結繁止血部に隣接 して 小隆起 と出血点を認めた。再開腹 して 胃全摘出術 およ び食道空腸端側吻合術を行 った。第32病日に輪入脚症 候群を きた し,十 二指腸慶を造設 した。第44病日に十 二指腸痩 か ら大量 (約2,000m1/8時間)の 血液 の流 出 がみ られ,出 血源 の確認 のため再 々開復 した。十二指 腸腸内には大量 の凝血塊 があ り,術 中内視鏡検査を行 うも出血源 は不 明であった。その後 も大量出血が持続 したため,選 択的肝十二指腸動脈造影を施行 した とこ ろ,十二指腸3rd portionの AVMと 同部 か らの出血が 確認 された (図 2). このカテ ーテルを留置 し,Vaso‐ pressinを4日 間,持 続動注 して十二 指腸 AVMか ら の出血 はかろ うじて止血 しえた。なお,十 二指腸大量 出血による輸入脚症候群を呈 した際 に,黄疸 が出現 し, T.Bi1 9.Omg/dl,WBC 18,200,GOT 71lKU,GPT l,049KU,LDH 879U,Alp 7.lBLU(N:0.8∼ 2.9), Amy8,137(S),24,182(U)と 高値 を示 し,腹部 エ コー 検査 で肝内胆管 の著明な拡張,膵 臓 の腫大 お よび膵管 の拡張を認 めたため,急 性肝炎,急 性化膿性胆管炎, 急 性 解 炎 と診 断 し,エ コーガ イ ド下 percutaneous 62(2064) 十二指腸 AVMを 伴 ったいわゆる Dieulafoy漬 瘍 図 1 左 胃動脈造影像 (動脈相)Aneurysm様 拡張 (矢印)を 示す。 日消外会誌 19巻 10号 図 3 切 除 胃肉眼標本.上 は 胃全体図.下 は局所拡大 図,動 脈性 出血 を認めた米粒大 の隆起性病変(矢印) を示 した。 図 2 上 腸間膜動脈造影像 (動脈相).十 二指腸 AVM と出血 (矢印の頭)を 示 した. 図 4 胃 の組織像 (銀染色,×40),粘膜下に太い動脈 が多数認め られ,中 膜に鉄沈着を認めた。 transhepatic cholangiodrainageを 施行 した 。この時, 膿 性胆汁 の排 出を認 めたため ,急 性閉塞性化膿 性胆管 炎 と診 断 し,膵 十 二 指腸動脈 へ の抗 生剤 の動 注療 法分 を施行 した ところ, 3∼ 4日 間 で全 身状態 は著 明 に改 善 した。 そ の後 の経過 は順調 で,転 快退院 した 。 病理所見 :胃 体上部後壁 の結繁止 血部 に隣接 して小 び らんを伴 う小隆起 を認 め, この部 が 出血点 で あ った ( 図 3 ) . 組 織学的 には, 粘 膜下 に約 l m m " の 異常 に太 い動脈 が 多数認 め られ, 動 脈 内膜 の線維化 と肥厚 , 内 1986年10月 63(2065) 弾性板 の 断裂 がみ られ,閉 塞性動脈 内膜炎 の所見 と, 中膜 の鉄沈着 を認めた (図 4). 考 察 Esの 報告 は少 な く,Esに つ いて わ れわれ が検索 し た報告 の中で,記 載 の 明 らか な国内23例,国 外 106T/1の 計 129例につ いて検討 した。年齢 は40∼79歳に好発 して い るが,各 世代 に発症 してお り,20カ 月 とい う若年 者 の報告りもあ る。性別で は70.5%が 男性 で あ り,男 性 に 多 い。部位 は 胃上部62.0%,中 部30.2%と 胃の上 ・ 中部, 特 に上部 に多 く,下 部 の報告 は皆無 で あ る (表 1). 内視鏡 診 断法 や 選 択 的 血 管 造 影 法 が 普 及 して い な か った1975年以前 には,剖 検 で確認 された ものを除 け ば,ほ ぼ全例 に試験 開腹 が行 われ , これ に よって術 中 診 断 が な されてい る。し か し,胃 切 開 に よって も出血 源 を確 認 で きな か った 症 例 が20例 (試験 開腹 症 例 の 29.4%)も あ り,そ の うち15例が死亡 し,死 亡 率 は高 い。Esで は,出 血 に よって血 圧低下 を きた し,一 時的 に出血量 が減少 し,場合 に よって は止血 状態 とな るが, 輸 血 ・輸液 な どの治療 に よって血 圧 が上 昇す る ととも に,再 び大量 出血 を きたす こ とが 多 い。 胃切開時,動 脈性 に出血 していれば,診 断 は容易で あ るが,一 時的 止血 の状態 で あれ ば,診 断 が 困難 で あ る。本症 の診 断 に際 しては,通 常 の消化性漬瘍 が発生す るこ との少 な い,胃 上部 に病 変 が存 在す る とい うEsの 特殊 性 を十 分 に知 ってお く必要 が あ る。す なわ ち,吐 下血 の症pll で,他 の方法で 出血点 を確認で きず に試験 開腹 に踏 み 切 った際 には,Esの 可能 性を常 に念頭 にお くこ とが肝 要 で あ る。特 に 胃の上 。中部 においては,小 さなび ら んや 小 血 栓 の 付着 な どを見 逃 さない注 意 が 必 要 で あ る。 内視鏡診断法 の普及 して きた1976年以降 には,内 視 鏡 で術前診断 された症例 が増加 して きてい る。しか し, 大量 出血 に よって 胃は大量 の凝 血 塊 で充満 してい る場 合 が 多 く,念 入 りに 胃洗浄 を行 って も,凝 血 塊 を除去 で きず,診 断を下せ ない場合 も多 い,た とえ凝血 塊 が 除去 で きた場合 で も,一 時的止血 状態 に あ る時 には, 試験開腹 と同様 な注意 が必要である。内視鏡で出血源 を確認 しえたのは27.1%で あった。 動脈造影法 は内視鏡検査 とともに本症の重要 な診断 法 である。Nusbaumら りによれば0.5m1/分 以上の出 血であれ ば動脈造影 により診断可能 とされている。実 際,1976年以降では動脈造影法 で術前診断 された症例 り,Goughら ゆは,陰 性所見 で が報告 されて きている動∼ ー カテ って テルを も あ 留置 してお き,再 出血時に再び る めている は,胃 造影す 方法を勧 .ま た,Robertsら1の を空気で充満 した時 には,そ の圧迫 によ り出血量が減 少す るので,胃 空虚時 と充満 時 の 2度 にわた り造影す ることを勧めている。動脈造影法で出血確認や動脈瘤 様 の血管拡張 の所見が えられれば本症 の診断がなされ る.選 択的造影 が可能だ った場合 には,確 実 とはいえ ないに して も,最 も侵襲 の少ない動脈塞栓術 によって 止血を図る。ことがで きる。また,留 置 カテ ーテルか ら の Vasopressin持 続投与ゆな どの保存的治療法 も可能 である。 Esで の出血源非確認群 の再出血率 は95%で あ り,ま た,死 亡 率 は75%と 極 めて高 いので, どの診断方法を 用 いよ うとも,出 血源を確認す る ことが肝要である。 Esの 治療法 として胃全摘,胃 切除,病 変部 の楔状切 除,露 出血管結繁止血,動 脈塞栓 (左胃動脈 またはそ の分枝)な どの方法が報告 されている (表 2)が ,胃 がみ られてい る。一方, 全摘以外 では再出血例。●l ll-1ゆ 胃全摘 の場合,再 出血をきた さな くとも,術 後合併症 がぁる。このよ うに,胃全摘 と によ り死亡 した症例12jlつ い う手術侵襲 の大 きさを考 えると, より侵襲 の少 ない 動脈塞栓や結繁止血,侠 状切除 といった術式を選択す べ きか と思われ る。し か し,出 血源を確認 し,確 実 に 処理 しているにもかかわ らず,胃全摘以外 の術式 では, 確認群 の59例中 7例 に再出血を きた してお り, この再 が死亡 している。したが って,胃 出血例 の うち 3例 11)1の 表 2 Esに 対す る手術術式 と転帰 再 手 術 術 式 表 l Esの 年齢分布 と胃における発生部位 女性 上観 中部 30 下部 不現 Ｏ Ｄ 32 (25) 不明 ６ ６ 男性 ０● 合 計 弱数 ０か ８６ 年 令 十二指腸 AVMを 64(2066) 伴 ったいわゆる Dieulafoy潰 瘍 全摘以外 の治療法を選択 した場合,術 後再出血の可能 性を常 に念頭 にお き,再 出血時 には時機を失す ること な く,的 確な診断 ・治療 にあた るべ きで ある。 病因的 には,Esで は粘膜下層 において異常 に太 い動 がみ られ,そ の形態学 的特徴 か ら胃動脈 脈 の蛇行1〕 19,粘 瘤 膜下動脈奇形"と も称 せ られている.通 常,胃 lω 噴門部粘膜下層 に太 い動脈 は存在 しない .本 症 の本 1ゆ 態を先天的 な血管異常 とす る考 え や,動 脈硬化 な ど がある。また,何 に起因す る後天的なもの とす る考 え1い 故 に突然破綻す るかについては,動 脈拍動 による直上 や,部 分的 な機械 部粘膜 の圧萎縮によるとす るもの1い ゃ,偶 然的 にび らんや潰瘍 的損傷 によるとす るもの1の が発生す るとす るもの1め な どがある.本 例 は病理組織 は に 学的 動脈硬化 考 えられず,粘 膜下 の異常 に太 い動 脈 の存在や,13歳 とい う若年 で ある点を考慮す ると, 先天的血管異常 の可能性 が推定 され る。 Esの 症例で既往歴 に十二指腸漬瘍 を有 した症例 の はぁるが,発症時 に十二指腸疾患を認めた症 報告り1'2い 例 は皆無 である。本例 では十二指腸 AVMを 伴 ってい た。こ れを単なる偶然 とす るか,あ るいは一元的に先 天的血管異常 とす るかは慎重に検討す る必要があ り, この点 の検討 は将来 にまたれ る。 予後 については,本 疾患 の生存率 は52%(67/129例) で あ り,あ ま り良 くない。そ の うちわけをみると,保 存的治療群 の生存率 が2.3%(1/43例)で あった のに対 し,観 血 的治療群 のそれは78%(66/86例 )で あった。 さらに観血的治療群で も,術 前 または術中 に出血源を 確認で きたか,で きなかったかによって生存率 に差が み られる。確認群 の生存率が92%(61/66例 ),非 確認 群 が25%(5/20例 )で あ った。 したが って,本 症 に対 しては,出 血源を術前 もしくは術中に確認 し,的 確 な 処置を行 えば,十 分な救命率 が えられ るもの と思われ こ. ブ 文 献 1)Dieulafoy G: Exulceratio siinplex,1'interven‐ tion chirurgicale dans ies hematlmё ses foun‐ droyantes conttcutives a l'exuiclration simple de l' estomac. 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